Sundhedsudvalget 2020-21
SUU Alm.del Bilag 236
Offentligt
2326090_0001.png
sbu bereder
• rapport 295/2018
Myalgisk encefalomyelit och
kroniskt trötthetssyndrom
(ME/CFS)
En systematisk översikt
statens beredning för medicinsk och social utvärdering
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0002.png
Rapportserie
Denna rapport ingår i serien SBU Bereder. Beredning av frågor för andra myndig­
heters eller aktörs verksamhet eller beslut, exempelvis till nationella riktlinjer.
Vetenskapligt kunskapsunderlag tas fram av medarbetare på SBU i samarbete med
ämnessakkunniga. Arbetsprocessen för att ta fram underlaget varierar beroende på
frågeställning och behov.
ISSN
1400­1403
Innehållsdeklaration
9
9
9
9
9
9
Utvärdering av etablerad metod
Systematisk litteratursökning
Relevansgranskning
Kvalitetsgranskning
Sammanvägning av resultat
Evidensgradering gjord av SBU
Evidensgradering gjord externt
9
Baseras på en systematisk
litteraturöversikt
Konsensusprocess
9
Framtagen i samarbete
med sakkunniga
Patienter/brukare medverkat
Etiska aspekter
Ekonomiska aspekter
Sociala aspekter
9
Granskad av SBU:s kvalitets­
och prioriteringsgrupp
Granskad av SBU:s vetenskapliga råd
Godkänd av SBU:s nämnd
Ämnesord
Kroniskt trötthetssyndrom
Utgiven
December 2018
Giltighetstid
Resultat som bygger på ett starkt vetenskapligt underlag fortsätter vanligen att gälla
under en lång tid framåt. Andra resultat kan ha hunnit bli inaktuella. Det gäller främst
områden där det vetenskapliga underlaget är otillräckligt eller begränsat
Produktion
Grafisk produktion av Åsa Isaksson, SBU. Omslagsfoto: Shutterstock
Diarienummer
SBU 2018/375
Citera denna rapport
SBU. Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS). En syste­
matisk översikt. Stockholm: Statens beredning för medicinsk och social utvärdering
(SBU); 2018. SBU­rapport nr 295. ISBN 978­91­88437­37­2.
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Innehåll
Sammanfattning
1 
2 
Introduktion
Bakgrund
ME/CFS finns beskrivet sedan 70 år tillbaka
Orsakerna bakom ME/CFS är okända
Symtom och svårighetsgrad
ME/CFS är en uteslutningsdiagnos baserad på kriterier
— Olika grad av överlappning mellan kriterierna
— Andra tillstånd kan ha liknande symtom
Förekomsten av
ME/CFS är inte klarlagd
— Förekomst i Sverige
— Sjukskrivningsdata
Behandlingsmetoder som ingår i översikten
5
9
11
11
12
12
13
15
15
17
18
19
20
3 
Metod
Frågor och avgränsningar
Litteratursökning
Urval av studier
Bedömning av snedvridning av enskilda studier
Sammanvägning av resultat
Bedömning av resultatens tillförlitlighet
Bedömning av tillförlitlighet, teman på nivå 2
23
24
24
24
26
26
27
27
4 
Effekt av behandlingar
Urval
Beskrivning av inkluderade studier och deras resultat
Bedömning av vetenskapligt stöd
Exkluderade studier
29
29
30
30
33
5 
Prognos och prognostiska faktorer för arbets- och
funktionsförmåga
Urval av studier
Långtidsuppföljning av tillstånd och arbetsförmåga
— Utfall relaterade till tillfrisknande och funktionsförmåga
— Arbetsrelaterade utfall
Prognostiska faktorer för arbets­ och funktionsförmåga
35
35
36
40
41
42
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
6 
Upplevelser och erfarenheter av vården
Urval för syntesen
Resultat av syntesen
— Nivå 3. Att få en diagnos och ett individanpassat stöd underlättar livet
— Nivå 3. Processen är tung och frustrerande
— Nivå 3. Tas inte på allvar
— Validering av syntesens resultat
— Bedömning av tillförlitligheten för teman på nivå 2
Enkätstudier kan bidra med kunskap
45
45
51
51
53
55
57
57
59
7 
8 
Diskussion
Projektgrupp och externa granskare
Projektgrupp
Externa granskare
Bindningar och jäv
61
65
65
66
66
9 
Ordförklaringar
67
69
tillgänglig på www.sbu.se/295
tillgänglig på www.sbu.se/295
tillgänglig på www.sbu.se/295
tillgänglig på www.sbu.se/295
10  Referenser
Bilaga 1 Sökstrategier
Bilaga 2 Exkluderade studier
Bilaga 3 RoB 2.0 template
Bilaga 4 Interventioner utvärderade
med CDC-kriterierna
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0005.png
Sammanfattning
Syfte
Syftet med rapporten är att visa kunskapsläget om behandling, prognos och
patienters erfarenheter av sjukvården för personer med myalgisk encefalomyelit,
eller kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS).
Rapporten är gjord på uppdrag av regeringen. SBU har samverkat med Social­
styrelsen som samtidigt fått uppdraget att utreda förutsättningar för att ta
fram kunskapsstöd och försäkringsmedicinskt beslutsstöd vid handläggning
av ME/CFS.
Bakgrund
Myalgisk encefalomyelit, som även kallas kroniskt trötthetssyndrom eller
post­viral trötthet (förkortat ME/CFS), finns beskrivet sedan 70 år. Men
orsakerna bakom tillståndet är fortfarande okända, även om sjukdomen ofta
har en infektionsrelaterad debut. ME/CFS kan innefatta många olika symtom,
som stor trötthet och influensaliknande symtom samt försämring under minst
24 timmar efter ansträngning. Personer med ME/CFS får ofta svårt att utföra
vardagliga sysslor, upprätthålla sociala relationer och klara av arbete eller studier.
En del får så svåra symtom att de inte kan lämna hemmet eller ens sängen.
Eftersom man inte vet vad som orsakar ME/CFS finns det inga tester för att
diagnostisera tillståndet. Istället används diagnostiska kriterier, som beskriver
vilka symtom som krävs för att ställa diagnosen. Kriterierna har ändrats flera
sammanfattning
5
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0006.png
gånger och blivit snävare men betonar alltid svår, nytillkommen och ihållande
utmattning som ett huvudsymtom samt att symtomen ska ha funnits minst ett
halvår. De nyare så kallade Kanadakriterierna har ansträngningsutlöst utmatt­
ning som obligatoriskt symtom, vilket tidigare kriterier inte haft.
Det kan vara svårt att skilja ME/CFS från andra tillstånd av långvarig trötthet
eller utmattning, till exempel utmattningssyndrom. I studier har drygt hälften
av dem som remitterats till specialistklinik för misstänkt ME/CFS vid närmare
undersökningar visat sig ha andra tillstånd, framför allt sömnrubbningar och
psykiatriska tillstånd.
Det saknas idag botande behandling för ME/CFS. Istället inriktar sig sjukvården
på att lindra symtom och att hjälpa personen att hantera vardagen.
Metod
Rapporten består av fyra delar, med systematiska översikter som gjorts enligt
SBU:s handbok. Den första fokuserar på behandlingar och deras effekter på
utmattning och ansträngningsutlöst försämring för personer som har diagnos­
tiserats med ME/CFS enligt Kanadakriterierna. Behandlingar som primärt ska
lindra smärta eller förbättra sömn ingår inte i rapporten, inte heller psykologiska
insatser för att lära sig leva med ME/CFS. Studierna skulle vara kontrollerade,
med eller utan randomisering.
Den andra delen handlar om prognosen för att förbättras och återgå i arbete.
I den tredje har vi undersökt om långvarig funktionsnedsättning och arbets­
förmåga går att förutsäga. I den fjärde har vi utforskat upplevelser och erfaren­
heter av vården utifrån studier som gjorts med kvalitativ metodik, till exempel
intervjustudier.
Samtliga delar avgränsades till vuxna personer.
Huvudresultat
Ett huvudfynd är att för personer som diagnostiserats enligt Kanadakriterierna
saknas det underlag för att bedöma effekterna av behandlingar. De flesta studier
använde äldre kriterier och därför finns det en risk för att deltagarna haft andra
tillstånd, som utmattningssyndrom. Därför går det inte att avgöra om resultaten
är överförbara till personer som diagnostiserats enligt Kanadakriterierna.
Ett fåtal studier, huvudsakligen om läkemedelseffekter, har använt Kanada­
kriterierna. Ingen av dem kunde påvisa att utmattningen minskade jämfört
med en kontrollgrupp.
Studierna om prognoser använde äldre kriterier. Två nordiska studier visade att
en betydande andel av deltagarna inte hade blivit återställda vid uppföljningar
6
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0007.png
upp till tio år efter att symtomen börjat. En engelsk och en norsk studie fann
att många av dem som diagnostiserats på specialistklinik efter att ha haft sym­
tom och varit sjukskrivna i flera år inte hade kunnat börja arbeta eller studera
vid uppföljning många år senare. Det gick däremot inte att bedöma om prog­
nosen har ett samband med till exempel ålder, kön eller andra faktorer. Studierna
var få, små och hade stora metodbrister.
Studier om patienters upplevelser och erfarenheter av vården handlade mest om
primärvården. Deltagarna såg det som en milstolpe att få en diagnos och tyckte
att en personligt anpassad rådgivning var viktig för att ta sig vidare i livet. De
upplevde dock att processen fram till diagnos var tung och frustrerande och att
de möttes av bristande förståelse och okunskap om ME/CFS.
Diskussion
Rapporten visar att det finns många kunskapsluckor där det saknas forskning,
och många av dem beror på att vi inte vet vad som orsakar ME/CFS. Kunskaps­
luckor som delvis är kopplade till detta är diagnostiska metoder och möjligheter
till botande eller sjukdomsmodifierande behandling.
Rapporten pekar också på att det är viktigt med noggrann diagnostik, som kan
kräva multidisciplinär specialistkompetens för att utesluta andra tillstånd som
går att behandla.
Slutligen vill vi poängtera att avsaknad av vetenskapligt stöd för en behandling
inte är detsamma som att behandlingen saknar effekt. I avvaktan på mer forsk­
ning är det viktigt att stödja dem som har ME/CFS att få så god livskvalitet,
aktivitetsförmåga och delaktighet i samhället som möjligt. I och med att till­
ståndet är relativt ovanligt, jämfört med till exempel stressrelaterad utmattning
eller kronisk smärta, är det sannolikt en fördel med specialiserade mottagningar
för ME/CFS som har möjlighet att kontinuerligt följa den internationella kun­
skapsutvecklingen och omsätta den i praktiken.
sammanfattning
7
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)" SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
1 
•
•
•
•
Introduktion
I den här rapporten presenterar SBU resultaten från fyra systematiska litteratur­
översikter om tillståndet myalgisk encefalomyelit (ME), eller kroniskt trötthets­
syndrom (CFS):
Effekter av behandling av ME/CFS
Prognos för personer som fått diagnosen ME/CFS
Prognostiska faktorer för nedsatt arbets­ och funktionsförmåga hos personer
med ME/CFS
Upplevelser och erfarenheter av vården hos personer med ME/CFS
Myalgisk encefalomyelit benämns även som kroniskt trötthetssyndrom (eng.
Myalgic Encephalomyelitis eller Chronic Fatigue Syndrome, ME/CFS). I den
här rapporten kommer vi att kalla tillståndet ME/CFS. ME/CFS kan ge upphov
till en rad olika symtom som utmattning (eng. fatigue), influensaliknande sym­
tom samt att symtomen förvärras av fysisk eller mental ansträngning och att
denna försämring kvarstår under mer än 24 timmar (post­exertional malaise,
PEM). ME/CFS karakteriseras ofta av sänkt funktionsförmåga, försämrade
sociala relationer och minskad möjlighet att klara arbete eller studier. En del
personer har så svåra symtom att de inte kan lämna hemmet, och i de svåraste
fallen blir personen sängbunden.
Diagnosen ställs med hjälp av kliniska kriterier och en differentialdiagnostisk
utredning. Sedan tillståndet uppmärksammades för cirka 70 år sedan har dock
kriterierna ändrats vid flera tillfällen. Över tid har kriterierna blivit snävare.
Äldre kriterier har utmattning som enda kardinalsymtom medan nyare har flera
kapitel 1 
introduktion
9
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
obligatoriska symtom, till exempel PEM. Det finns därmed en betydande risk
för att studier som har använt äldre kriterier genomfördes med patienter som
hade vad som idag ses som andra specifika tillstånd, till exempel stressrelaterat
utmattningssyndrom.
Det saknas botande behandling, och vården av personer med ME/CFS inriktas
därför på att lindra symtom och ge stöd till en fungerande vardag. Effekterna av
sådana insatser är dock oklara.
Regeringen har gett Socialstyrelsen i uppdrag att utreda förutsättningarna för att
ta fram kunskapsstöd och försäkringsmedicinskt beslutsstöd vid handläggning
av ME/CFS. SBU fick samtidigt ett uppdrag att ta fram kunskapsunderlag som
stöd till Socialstyrelsen (SBU 2018/375).
10
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2 
Bakgrund
ME/CFS finns beskrivet
sedan 70 år tillbaka
Begreppet myalgisk encefalomyelit, ME, föreslogs för första gången 1956 uti­
från flera epidemiska utbrott i olika länder av ett tillstånd som liknade polio.
Tillståndet kallades från början benign myalgisk encefalomyelit (fritt översatt:
godartad inflammation i centrala nervsystemet med muskelsmärta) och karakte­
riserades av svår utmattning, muskelsmärtor och muskelsvaghet. Det gick dock
inte att påvisa poliovirus och andningsmuskulaturen förlamades inte som vid
polio. Dödsfall var ovanliga men patienterna hade ibland långvariga besvär [1,2].
Några decennier senare föreslogs termen kroniskt trötthetssyndrom (Chronic
Fatigue Syndrome, CFS) för ett tillstånd som ansågs vara utlöst av en tidigare
virusinfektion, till exempel körtelfeber som orsakas av Epstein Barr­virus [3].
Begreppet kroniskt trötthetssyndrom, CFS, har uppfattats som nedsättande och
trivialiserande. Å andra sidan har även begreppet myalgisk encefalomyelit, ME,
kritiserats eftersom man inte har kunnat påvisa inflammation i ryggmärg eller
hjärna. Institute of Medicine (IOM) som är en del av det amerikanska National
Academies fick därför i uppdrag av amerikanska hälsovårdsmyndigheter och
sociala myndigheter att gå igenom den vetenskapliga litteratur som fanns om
ME/CFS. År 2015 publicerade IOM en rapport [4] med huvudbudskapet
att ME/CFS är en ”allvarlig, kronisk, komplex multisystemsjukdom som ofta
begränsar aktivitetsförmågan kraftigt hos den drabbade patienten”. I rapporten
föreslog IOM att diagnoskriterierna skulle revideras och att tillståndet istället
för ME/CFS skulle benämnas Systemic Exertion Intolerance Disease, SEID.
kapitel 2 
bakgrund
11
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Orsakerna bakom ME/CFS är okända
Det finns många hypoteser om vad som orsakar ME/CFS men ingen av dem
har hittills kunnat beläggas. En hypotes är att tillståndet utlöses efter en infek­
tion, och långtidsstudier av hela befolkningsgrupper har sett ett samband
mellan olika infektionssjukdomar och risken att utveckla ME/CFS [5]. Inget
enskilt virus har dock kunnat förknippas med ME/CFS.
Andra hypoteser har utgått från att det finns genetiska [5] och psykologiska
eller miljömässiga riskfaktorer [6], och att psykologiska eller psykosociala
faktorer, som till exempel stressrelaterad utmattning, skulle kunna orsaka, för­
sämra eller vidmakthålla tillståndet [7]. Individuella psykologiska faktorer som
till exempel upplevelsen av tillståndet och samhällsfaktorer som bemötande,
förståelse och stöd från sjukvården har lyfts fram som faktorer som kan påverka
tillståndet [8].
Den så kallade biopsykosociala modellen presenterades i slutet av 1970­talet [9].
Modellen utgick från att sjukdom och ohälsa kan uppstå ur komplexa samband
mellan biologiska, psykologiska och sociala faktorer och var alltså inte avgränsad
till ME/CFS. För ME/CFS har modellen tolkats som att tillståndet orsakas av
andra faktorer än rent biomedicinska och att tillståndet kan behandlas med
psykologiska metoder för att förändra tankesätt och beteenden [10]. IOM
bedömer dock i sin rapport att ”det är en vanlig feluppfattning i sjukvården
att ME/CFS är en psykisk sjukdom” [4].
En nyare hypotes är att ME/CFS uppkommer som en följd av autoimmuna
mekanismer som påverkar metabola system [11]. Studier har på gruppnivå till
exempel visat förändringar i proteinnivåer i ryggmärgsvätska [12], förändringar
i nivån av cytokiner och andra biomarkörer vid ansträngning [13], metabola
förändringar kopplade till energimetabolism [14], förändringar i hjärnans
metabolism [15], ökad aktivitet av mikroglia i hjärnan [16], ökad förekomst av
vissa typer av autoantikroppar [17–19] samt metabola förändringar och för­
ändringar i anaerob tröskel, syrgasupptagningsförmåga och arbetskapacitet vid
upprepat maxtest med gasutbyte [20,21]. Inga biomarkörer har dock identifie­
rats som kan användas för diagnostik på individnivå.
Som följd av IOM­rapporten har det amerikanska National Institutes of Health
(NIH) initierat en större satsning på forskning för att öka förståelsen kring bio­
logiska mekanismer vid ME/CFS och därmed lägga grund till att finna effektiva
behandlingar [22]. NIH stödjer till exempel tre olika forskningscentrum och
ett koordinations­ och datacenter som med hjälp av hjärnavbildning, arbets­
prov och blodprover ska studera genetik, inflammation, tarmflora, immun­
systemet och metabolism vid ME/CFS [23].
Symtom och svårighetsgrad
Såväl autonoma som kognitiva och immunologiska symtom förekommer.
Typiska symtom är trötthet eller utmattning, kognitiva svårigheter, influensa­
12
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
liknande symtom med feberkänsla eller låg feber samt generell led­ och muskel­
smärta, sömnrubbningar, hjärtklappning och yrsel när man står upp (ortostatisk
intolerans). Symtomen förvärras av fysisk eller mental ansträngning över patien­
tens individuella ”gränsnivå” (eng. envelope) och denna försämring ska kvarstå
mer än 24 timmar efteråt (post­extertional malaise, PEM). För att kunna
diagnostiseras som ME/CFS ska symtomen ha förekommit under minst sex
månader, men de kan ändå variera över tid [24].
Samsjuklighet med bland annat fibromyalgi, överkänslig tarm (eng. Irritable
Bowel Syndrome, IBS), sömnsjukdom och psykiatriska tillstånd är inte ovanligt
[25–30]. En studie som genomfördes på en specialistklinik i England under­
sökte förekomsten av samsjuklighet hos personer som remitterats för utredning
av oförklarad kronisk trötthet [30]. Patienterna gick igenom en mycket nog­
grann diagnostik. Hälften av dem som bedömdes ha ME/CFS hade en samsjuk­
lighet som dock inte bedömdes kunna förklara svårighetsgraden av trötthet. Tre
fjärdedelar av dem med samsjuklighet hade en sömnsjukdom medan en fjärde­
del hade ett psykiatriskt tillstånd.
Svårighetsgraden, det vill säga hur svåra symtomen är, kan klassas som mild,
måttlig, svår eller mycket svår. Den nyaste klassificeringen av svårighetsgrad
finns i International Consensus Criteria för ME (ICC) [31]. Mild ME/CFS
innebär att aktivitetsförmågan halverats jämfört med tidigare, men personen
kan fortfarande utföra till exempel hushållsarbete, arbeta eller studera. Det
sker dock ofta på bekostnad av fritidssysselsättningar och social samvaro och
helgerna går åt till återhämtning. Vid måttlig ME/CFS orkar personen knappt
lämna hemmet och behöver ofta sova några timmar under dagen. Svår ME/
CFS innebär att personen ligger till sängs större delen av dagen och bara klarar
av lätta aktiviteter som att borsta tänderna och att äta. Många drabbas också
av allvarliga kognitiva problem. Vid mycket svår ME/CFS är personen säng­
bunden dygnet runt och behöver hjälp med alla dagliga sysslor.
Den amerikanska myndigheten Social Security Administration, SSA, har tagit
fram rekommendationer för hur man kan bedöma graden av funktionsned­
sättning, det vill säga hur väl personens vardag fungerar med ME/CFS [32].
ME/CFS är en uteslutningsdiagnos
baserad på kriterier
Det saknas diagnostiska test för ME/CFS. Istället finns kriterier (eng. case defini­
tions) för att ställa diagnos, som används först när andra kroppsliga eller psykiska
orsaker till symtomen har uteslutits. Ett tjugotal definitioner eller kriterier finns
beskrivna i litteraturen [33]. I forskningssammanhang är Fukudakriterierna
från Center of Disease Control (även kallade CDC­kriterierna) [34] de som har
använts i särklass mest [33]. De så kallade Kanadakriterierna [35] och deras upp­
datering International Consensus Criteria (ICC) [31] utvecklades däremot för
att stödja diagnos på klinik. De kriterier som senare tillkom för att diagnostisera
tillståndet SEID är också tänkta mer för klinisk verksamhet än för forskning.
kapitel 2 
bakgrund
13
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0014.png
Samtliga kriterier betonar att svår, nytillkommen och ihållande utmattning är
ett kardinalsymtom. Kanadakriterierna och kriterierna för SEID har ytterligare
obligatoriska symtom, däribland PEM. Fukudakriterierna däremot kräver att
minst fyra av åtta symtom ska uppfyllas förutom utmattning. En konsekvens
av det är att patienter diagnostiserade med Fukudakriterierna inte behöver
ha PEM, som har en central roll i de nyare kriterierna. I Tabell 2.1 kan du
se likheter och skillnader mellan Fukudakriterierna, Kanadakriterierna och
kriterierna för SEID.
Tabell 2.1
Beskrivning av
Fukudakriterierna,
Kanadakriterierna och
kriterierna för SEID.
Kriterie
Fukuda­
kriterierna
(CDC 1994)
[34]
Beskrivning
A. Oförklarlig och ihållande eller återkommande kronisk trötthet som leder
till avsevärd minskning av tidigare nivåer av arbets­, utbildnings­, sociala
och personliga aktiviteter.
B. Minst fyra av nedanstående symtom ska uppträda samtidigt:
•
•
•
•
•
•
•
•
Försämrat minne eller koncentration
Sårig hals
Ömma lymfkörtlar
Muskelsmärtor
Utbredda ledsmärtor utan svullnad eller rodnad
Huvudvärk av ny typ eller svårighetsgrad
Sömn som inte leder till återhämtning
Ansträngningsutlöst försämring (PEM) >24 timmar
C. Symtomen måste ha pågått under minst 6 månader i följd och får inte
ha föregått utmattningen.
Kanada­
kriterierna [35]
A. Oförklarlig och ihållande, svår fysisk och mental utmattning som leder
till avsevärd minskning av aktivitetsnivån.
B. Ansträngningsutlöst försämring (PEM) som ”vanligen” pågår mer än 24 timmar.
C. Sömnstörningar eller sömn som inte leder till återhämtning.
D. Avsevärd smärta i leder, muskler eller huvudvärk av ny typ eller svårighetsgrad.
E. Minst två kognitiva eller neurologiska symtom, t.ex. koncentration, minne,
förvirring, känslighet för ljud och ljus, muskelsvaghet.
F. Minst ett symtom från två av nedanstående kategorier:
•
Autonomt (t.ex. ortostatisk intolerans, illamående, IBS)
•
Neuroendokrint (t.ex. temperaturkänslighet, viktförändring, stresskänslighet)
•
Immunologiskt (ömma lymfknutor, sårig hals,
överkänslighet för mat, kemikalier etc.)
G. Symtomen måste ha pågått under minst 6 månader i följd.
Kriterierna
för SEID [4]
A. En avsevärd nedsättning i förmågan att engagera sig i arbets­, utbildnings­,
sociala eller personliga aktiviteter, som pågått i minst 6 månader och åtföljs av
en utmattning som ofta är djup, som är nytillkommen, som inte är ett resultat
av pågående kraftig ansträngning och som inte lindras av vila i påtaglig grad.
B. Ansträngningsutlöst försämring (PEM)*.
C. Sömn som inte leder till återhämtning*.
D. Minst en av följande:
•
Kognitiv nedsättning
•
Ortostatisk intolerans
* Symtomen bör ha förekommit under minst hälften av tiden och ha minst måttlig intensitet.
14
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Olika grad av överlappning mellan kriterierna
Flera studier har undersökt i vilken utsträckning de olika kriterierna överlappar
varandra. Jason och medarbetare utgick från fem kohortstudier med patienter
från register i USA, Storbritannien och Norge [36]. Cirka 800 personer deltog
och skattade sina problem i två formulär. Det ena var dePaul Questionnaire
(DPQ) som baseras på Kanadakriterierna [37]. Det andra formuläret var Short
Form Health Survey (SF­36) som utvecklats för att undersöka hälsorelaterad
livskvalitet och innehåller frågeområden om fysisk och mental funktion. Utifrån
svaren uppskattade forskarna att 92 procent av deltagarna uppfyllde Fukuda­
kriterierna, 76 procent uppfyllde Kanadakriterierna och 60 procent ICC.
Kriterierna för att uppfylla diagnosen SEID uppfylldes av 88 procent. Studien
undersökte också i vilken utsträckning deltagarna hade de kardinalsymtom som
krävs för diagnosen SEID. En mycket hög andel hade PEM (96 %), sömn­
problem (97 %) och kognitiv nedsättning (93 %) medan ungefär två tredje­
delar uppgav att de fick yrsel när de stod upp.
I en engelsk studie [38] tillämpade forskarna Fukuda­ respektive Kanada­
kriterierna på patienter i primärvården som fått diagnoser som skulle kunna
tyda på ME/CFS. Även patienter som fått diagnoser som fibromyalgi och
postviral trötthet inkluderades. Patienterna fyllde i enkäter om symtom och
funktionsförmåga. Knappt hälften av dem som uppfyllde Fukudakriterierna
uppfyllde även Kanadakriterierna [38].
En studie från Australien [39] tillämpade Fukudakriterierna och ICC på drygt
500 personer som fått diagnosen ME/CFS i primärvården. Deltagarna rekry­
terades genom annonser i patientföreningar och fick besvara en enkät där de
beskrev sin medicinska historia och sina symtom. Forskarna fann att 63 procent
av dem uppfyllde Fukudakriterierna, och av dem uppfyllde hälften även ICC.
Andra tillstånd kan ha liknande symtom
Det kan vara svårt att särskilja ME/CFS från andra tillstånd där långvarig
trötthet eller utmattning är ett utmärkande drag. Registerstudier från England
och Australien [40,41] rapporterade att ME/CFS kunde uteslutas för upp till
cirka hälften av dem som remitterats till en specialistklinik. Orsakerna till sådan
annan trötthet eller utmattning var medicinska, och berodde på till exempel
smärttillstånd, sömnsjukdomar eller Crohns sjukdom, eller psykiatriska i
ungefär lika hög utsträckning [40,41]. En engelsk studie som gjorde noggranna
utredningar av patienter som remitterats för kronisk trötthet fann likartade
resultat [30].
Utmattningssyndrom och fibromyalgi är två tillstånd som har flera symtom
gemensamma med ME/CFS och där diagnosen kan vara svår att ställa,
se Tabell 2.2.
kapitel 2 
bakgrund
15
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0016.png
Tabell 2.2
Beskrivning av
kriterier för ME/CFS
utmattningssyndrom
och fibromyalgi.
Kriterie
ME/CFS enligt
Kanadakriterierna
Beskrivning
A. Oförklarlig och ihållande, svår fysisk och mental utmattning
som leder till avsevärd minskning av aktivitetsnivån.
B. Ansträngningsutlöst försämring (PEM) som ”vanligen” pågår
mer än 24 timmar.
C. Sömnstörningar eller sömn som inte leder till återhämtning.
D. Avsevärd smärta i leder, muskler eller huvudvärk av ny typ
eller svårighetsgrad.
E. Minst två kognitiva eller neurologiska symtom, t.ex. koncentration,
minne, förvirring, känslighet för ljud och ljus, muskelsvaghet.
F. Minst ett symtom från två av nedanstående kategorier:
•
Autonomt (t.ex. ortostatisk intolerans, illamående, IBS)
•
Neuroendokrint (t.ex. temperaturkänslighet, viktförändring, stresskänslighet)
•
Immunologiskt (ömma lymfknutor, sårig hals,
överkänslighet för mat, kemikalier etc.)
G. Symtomen måste ha pågått under minst 6 månader i följd.
Utmattnings­
syndrom [42]
A. Fysiska och psykiska symtom på utmattning under minst 2 veckor. Symtomen
har utvecklats till följd av en eller flera identifierbara stressfaktorer
vilka har förelegat under minst 6 månader.
B. Påtaglig brist på psykisk energi, vilket visar sig i minskad företagsamhet, minskad
uthållighet eller förlängd återhämtningstid i samband med psykisk belastning.
C. Minst fyra av följande symtom har förelegat i stort
sett varje dag under samma tvåveckorsperiod:
•
Koncentrationssvårigheter eller minnesstörning
•
Påtagligt nedsatt förmåga att hantera krav eller att göra saker under tidspress
•
Känslomässig labilitet eller irritabilitet
•
Sömnstörning
•
Påtaglig kroppslig svaghet eller uttröttbarhet
•
Fysiska symtom såsom värk, bröstsmärtor, hjärtklappning,
magtarmbesvär, yrsel eller ljudkänslighet.
D. Symtomen orsakar ett kliniskt signifikant lidande eller försämrad
funktion i arbete, socialt eller i andra viktiga avseenden.
E. Beror ej på direkta fysiologiska effekter av någon substans eller
någon somatisk sjukdom/skada (t.ex. infektionssjukdom).
F. Om kriterierna för egentlig depression, dystymi eller generaliserat
ångestsyndrom samtidigt är uppfyllda anges utmattningssyndrom
enbart som tilläggsspecifikation till den aktuella diagnosen.
Fibromyalgi [47]
Utbrett smärtindex (Widespread Pain Index, WPI) ≥7 och SSS­poäng
(Symptom Severity Scale, SSS) ≥5 ELLER WPI 4­6 och SSS­poäng ≥9.
B. Förekomst av generell smärta, definierad som smärta i minst 4 av 5 regioner.
C. Symtom har varit närvarande på en liknande nivå i minst 3 månader.
D. En diagnos av fibromyalgi är giltig oavsett andra diagnoser. En diagnos
av fibromyalgi utesluter inte förekomsten av andra sjukdomar
För utmattningssyndrom finns diagnoskoden F438A, specifika svenska
diagnoskriterier och specifika handläggningsstrategier för behandling och
rehabilitering [42]. Diagnosen och kriterierna etablerades 2003 som en reak-
tion på en kraftig ökning av antalet sjukskrivna under 1900-talets sista år.
Men dessa kriterier visar en betydande överlappning med nästan samtliga
16
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
diagnostiska kriterier för ME/CFS. Undantagen är att utmattningssyndrom
ska ha föregåtts av en allvarlig stress som pågått minst sex månader före
insjuknandet, och att influensaliknande symtom samt PEM inte ingår i
diagnoskriterierna för utmattningssyndrom. PEM kan förekomma, men är inte
så uttalat som vid ME/CFS. Särskilt fysisk PEM, med försämring och upp­
blossande influensaliknande symtom som kvarstår mer än 24 timmar även efter
lättare fysisk ansträngning, är inte typiskt vid utmattningssyndrom [43­45].
Även vid fibromyalgi förekommer utmattning, kognitiv nedsättning (”fibro­
dimma”) och i viss utsträckning PEM. Men fibromyalgi har generaliserad
smärta som huvudsymtom. De tidigaste kriterierna för fibromyalgi utarbetades
av det amerikanska reumatologförbundet 1990 [46] och har uppdaterats vid
flera tillfällen. Den version som nu är aktuell är från 2016 [47].
Svårigheterna med att särskilja tillstånden illustreras i en engelsk studie som
primärt handlade om ME/CFS [38]. I studien ingick även 114 patienter som
diagnostiserats med fibromyalgi. En expertpanel bedömde att två tredjedelar av
dem hade ME/CFS.
Förekomsten av
ME/CFS är inte klarlagd
Förekomsten, eller prevalensen, av ME/CFS beror på vilka kriterier som har
använts, den studerade populationen samt om data bygger på självskattningar
eller kliniska bedömningar och intervjuer. Den systematiska översikten av
Brurberg och medarbetare [33] fann att i 17 studier som tillämpat Fukuda­
kriterierna låg prevalensen mellan 0,1 och 6,4 procent. I fem studier som
använt de äldre så kallade Oxfordkriterierna [48] låg prevalensen mellan
0,4 och 3,7 procent. Den enda studien som tillämpat Kanadakriterierna fann
en prevalens på 0,1 procent.
I en engelsk studie mättes prevalensen i en primärvårdspopulation med drygt
140 000 patienter med såväl Fukudakriterierna som Kanadakriterierna [38].
Prevalensen uppskattades till 0,19 procent mätt med Fukudakriterierna och
0,11 procent mätt med Kanadakriterierna.
Två studier som utgick från allmänbefolkningen har visat högre prevalens men
resultaten byggde enbart på självskattning av symtom. En amerikansk studie
använde sig av ett register över tvillingar [49]. Deltagarna självrapporterade
symtom i en enkät som byggde på Fukudakriterierna. Drygt 4 500 personer
(31 % av antalet personer i registret) besvarade enkäten. Av dessa rapporterade
2,7 procent (av vilka 77 % var kvinnor) tillräckligt många symtom för att
uppfylla kriterierna för ME/CFS. Det vanligast förekommande symtomet var
att man inte kände sig utvilad efter sömn (25 %) medan 11 procent uppgav
att de försämrades efter ansträngning [49]. En kanadensisk tvärsnittsstudie
från 2010, Canadian Community Health Survey, där nära 60 000 slumpvis
kapitel 2 
bakgrund
17
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0018.png
utvalda personer deltog, fann att 1,4 procent självrapporterade att de hade
fått diagnosen ME/CFS av en läkare [50].
Förekomst i Sverige
Det saknas säkra uppgifter om hur vanligt ME/CFS är i Sverige men statistik
från Socialstyrelsen kan ge en grov uppskattning. Hur många som har fått
diagnoskoden G93.3, trötthetssyndrom efter virussjukdom, går inte att utläsa.
Däremot finns det sådan data för den övergripande diagnoskategorin G93,
andra sjukdomar i hjärnan, som även omfattar vissa hjärncystor och encefalo­
patier. Som du kan se i Figur 2.1 har antalet personer över femton år som
vårdats på sjukhus för diagnoskategorin G93 legat mellan 500 och 600 per år
de senaste sex åren, med relativt jämn könsfördelning.
Figur 2.1
Antal patienter över
15 år som vårdats för
en diagnos i kategorin
G93 inom slutenvård
under åren 2012–2017.
Källa: Socialstyrelsens
statistikdatabas.
700
600
500
Antal
400
300
200
100
0
2012
2013
2014
År
2015
2016
2017
Kvinnor
Män
I Figur 2.2 kan du se hur många av dessa som behandlats inom specialiserad
öppenvård, inklusive dagkirurgisk och psykiatrisk poliklinisk verksamhet.
Där kan vi se att mellan 2012 och 2016 behandlades mellan 1 200 och 1 600
individer årligen och att de flesta av dessa var kvinnor. Det finns däremot inga
register som visar hur vanlig diagnosen är vid andra mottagningar, till exempel
i primärvård.
Figur 2.2
Antalet personer
som diagnostiserats
med kategorin G93
inom specialiserad
öppenvård mellan
åren 2012 och 2016.
Källa: Socialstyrelsens
statistikdatabas.
1 600
1 400
1 200
1 000
800
600
400
200
0
2012
2013
2014
År
2015
2016
Kvinnor
Män
18
Antal
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0019.png
En ytterligare osäkerhet när man försöker bedöma hur många som har ME/
CFS i Sverige är hur diagnoskoden G93.3, trötthetssyndrom efter virussjuk­
dom, används. Koden innefattar visserligen ME/CFS men det finns flera virus­
sjukdomar, till exempel körtelfeber och humant herpesvirus, som också kan
ge upphov till långvarig postinfektiös utmattning. Det går inte att utläsa hur
många fall av dessa diagnoser som hamnar under diagnoskoden G93.3 och det
är därför oklart i vilken utsträckning de specifikt syftar på ME/CFS.
Det saknas uppgifter om vilka kriterier som används i Sverige för att sätta
diagnosen ME/CFS. Det är också oklart enligt vilka kriterier diagnoserna
faktiskt sätts. Några landsting, till exempel Stockholm och Östergötland, före­
språkar Kanadakriterierna men vi vet inte i vilken utsträckning de används i
klinisk verksamhet. Ett antagande är att läkare vid specialistkliniker för ME/
CFS, dit patienterna ofta remitteras eller söker sig, tillämpar antingen Kanada­
kriterierna eller ICC i högre utsträckning än läkare vid andra kliniker. En
studentuppsats från 2017 [51] undersökte primärvårdsläkares erfarenhet
av att diagnostisera ME/CFS i Örebro landsting. 132 läkare fick besvara en
enkät där tre fjärdedelar uppgav att de aldrig hade ställt diagnosen medan cirka
7 procent hade ställt diagnosen så ofta att de kunde antas stå för merparten av
alla ställda diagnoser. Uppsatsen rapporterade också från en journaldatabas­
sökning att diagnoskoden G93.3 satts vid 144 tillfällen för patienter från sju
vårdcentraler under de senaste fem åren. Granskning av journalerna visade att
flera av de läkare som ställt diagnosen känt sig osäkra i samband med utredning
och diagnostik.
Sjukskrivningsdata
Försäkringskassans MiDAS­ respektive STORE­databaser ger tillgång till
statistik över antalet sjukfall respektive individer med permanent sjuk­ och
aktivitetsersättning för den övergripande diagnoskoden G93, andra sjukdomar
i hjärnan. Ett problem med den är dock att personer som fått diagnosen ME/
CFS men blivit sjukskrivna för en annan huvudsaklig diagnos inte finns med i
statistiken. Figur 3 visar att antalet påbörjade sjukfall har legat mellan cirka 600
och 800 per år mellan 2012 och 2017 och att i genomsnitt 73 procent av dessa
fall gällde kvinnor.
900
800
700
600
Antal
500
400
300
200
100
0
2012
2013
2014
År
2015
2016
2017
Män
Kvinnor
Figur 2.3
Antal påbörjade
sjukfall i diagnos-
koden G93 mellan
åren 2012 och 2017.
Källa: Försäkringskassans
statistikdatabaser.
kapitel 2 
bakgrund
19
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0020.png
Figur 2.4 visar slutligen att antalet personer med en diagnos inom G93 som har
sjuk­ och aktivitetsersättning har stigit från omkring 800 år 2012 till omkring
1 200 år 2017. I genomsnitt var 64,1 procent av dem kvinnor.
Figur 2.4
Antal pågående
fall med sjuk- och
aktivitetsersättning
mellan 2012 och
december 2017.
Källa: Försäkringskassans
statistikdatabaser.
1400
Män
1200
Kvinnor
1000
Antal
800
600
400
200
0
2012
2013
2014
År
2015
2016
2017
Antalet sjukfall inom G93 kan jämföras med antalet sjukfall inom diagnos­
koden F43, anpassningsstörningar och svår stress, som omfattar underkategorin
utmattningssyndrom. Utmattningssyndrom är också ett trötthetssyndrom, men
där ska fysiska och psykiska symtom på utmattning vara en följd av en eller
flera identifierbara stressfaktorer som pågått under minst sex månader. Enligt
uppgifter från Försäkringskassan påbörjades 78 048 sjukfall för en diagnos
inom F43 under 2017, det vill säga mer än hundra gånger fler än de 664 sjuk­
fallen för diagnoskoden G93.
Behandlingsmetoder
som ingår i översikten
Det saknas botande behandling för ME/CFS. Istället inriktas behandlingen av
ME/CFS på att lindra symtom och att hjälpa patienten att hantera vardagen
så bra som möjligt. De behandlingar som tas upp i denna rapport är avgrän­
sade till sådana som syftar till att minska utmattning och PEM. Behandlingar
som primärt syftar till att till exempel lindra smärta eller förbättra sömn har
inte utvärderats, inte heller psykologiska insatser som syftar till att underlätta
coping, det vill säga strategier för att lära sig leva med ME/CFS.
20
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
De flesta av behandlingarna bygger på olika antaganden om vad som orsakar
ME/CFS och kan översiktligt kategoriseras som
•
•
•
•
fysisk aktivitet
psykologiska metoder
läkemedel
andra strategier som kosttillskott, yoga och akupunktur.
Två specifika metoder som rör fysisk aktivitet är Graded Exercise Training (GET)
och så kallad pacing. GET är aerobisk träning där intensitet och mängd ökas
gradvis. Metoden bygger på teorin att tröttheten vid ME/CFS vidmakthålls
av försämrad kondition. Utgångspunkten för pacing är att varje individ tål
olika mycket ansträngning (eng. envelope theory) och om individen anstränger
sig över sin gräns blossar symtomen upp och tillståndet försämras. Pacing syftar
därför till att skapa en balans mellan aktivitet och vila och bygger på en indivi­
duell plan med dagliga aktiviteter. Målet är att behålla eller på sikt kunna öka
aktivitetsförmågan genom att undvika försämringar.
kapitel 2 
bakgrund
21
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)" SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
3 
Metod
För att ge en så objektiv kartläggning av kunskapsläget kring ME/CFS som
möjligt har SBU gjort systematiska översikter där vi sammanställt resultat från
den forskning som finns tillgänglig. En tillförlitlig systematisk översikt karak­
teriseras av att mått och steg är valda för att minska risken för att resultaten
påverkas av subjektiva värderingar och förförståelse. Arbetet ska följa en struk­
turerad process. Processen ska redovisas på ett transparent sätt så att läsaren kan
bilda sig en uppfattning om hur litteraturen har valts ut och hanterats. Kraven
för översikter baserade på studier med kvantitativ metodik finns sammanställda
i PRISMA Statement (Preferred Reporting Items for Systematic Reviews and
Meta­Analyses), som vi har följt i denna rapport [52] och för studier baserade
på kvalitativ metodik i ENTREQ (Enhanced Transparency in Reporting
Synthesis of Qualitative Research) [53].
I korthet innebär en systematisk översikt en systematisk sökning efter litteratur
så att samtliga vetenskapliga studier som är relevanta för rapportens frågor iden­
tifieras, ett systematiskt urval av litteratur och en systematisk analys eller syntes.
Arbetet har bedrivits i läspar där två personer först oberoende av varandra
granskat studierna och därefter kommit överens om en gemensam bedömning.
Detta avsnitt beskriver frågor, urvalskriterier och metodik för de frågor som
ingår i denna rapport. För mera utförlig information om metodiken hänvisar vi
till SBU:s handbok [54].
kapitel 3 
metod
23
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Frågor och avgränsningar
Utgångspunkten för översikten var att besvara frågor utifrån de diagnostiska
kriterier som idag framhålls som de mest specifika av experter och kliniker,
Kanadakriterierna eller ICC och kriterierna för SEID.
Inklusionskriterier och andra avgränsningar för frågorna finns sammanställda
i Tabell 3.1.
Fråga 1
Vilka effekter, positiva och negativa, har behandlingar riktade till personer
med ME/CFS?
Fråga 2
Vilken är prognosen för personer med ME/CFS vad gäller funktionsförmåga
och arbetsförmåga vid uppföljningar efter minst 90 dagar?
Fråga 3
Finns det några faktorer som prognosticerar långvarig funktionsnedsättning
och arbetsförmåga för personer med ME/CFS?
Fråga 4
Vilka upplevelser och erfarenheter har personer med ME/CFS av sjukvården?
Litteratursökning
Litteratur söktes i databaserna PubMed, PsycInfo och Embase under som­
maren 2018. Sökstrategierna redovisas i Bilaga 1. Sökstrategierna togs fram
av en av SBU:s informationsspecialister i samverkan med projektledare och
ämnesexperter.
Urval av studier
Litteratursökningarna resulterade i artikelsammanfattningar (abstrakter). Två
projektledare gallrade först artikelsammanfattningarna oberoende av varandra.
Därefter gick projektledarna igenom sina urval tillsammans och bedömde
gemensamt vilka som skulle beställas i fulltext. Utifrån fulltexterna delades först
studierna in efter vilken population de undersökte. Studier som använt andra
kriterier än Kanadakriterierna, ICC eller kriterierna för SEID exkluderades för
frågan om effekt av interventioner. Exkluderade studier redovisas i Bilaga 2.
24
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0025.png
Tabell 3.1
Inklusionskriterier.
Fråga
Fråga 1
Deltagare
Personer över 18 år som
uppfyller kriterier för ME/
CFS enligt Kanada­ eller
ICC­kriterierna eller
har diagnosen SEID
Som fråga 1 men avgränsat
till arbetsför ålder
Intervention/
prognostisk faktor
Alla interventioner
Kontroll
Placebo,
sedvanlig
vård eller
annan
behandling
–
Utfall
Primärt: Minskning i PEM
Sekundärt: Utmattning
Studietyp
Kontrollerade
studier, med eller
utan randomisering
Publikation, språk
Sakkunniggranskade
tidskrifter, tidigast
2004, engelska,
skandinaviska språk
Sakkunniggranskade
tidskrifter, tidigast
2004, engelska,
skandinaviska språk
kapitel 3 
metod
25
Fråga 2
Prognos för framtida
funktions­ och arbetsförmåga
Hel eller partiell oförmåga
till arbete, mätt även som
långtidssjukskrivning, aktivitets­
ersättning eller sjukersättning,
funktionsförmåga, andel
som inte längre uppfyller
diagnostiska kriterier
Prognosen ska avse minst
90 dagar
Longitudinell studie
Fråga 3
Som fråga 1 men avgränsat
till arbetsför ålder
Inga avgränsningar:
kan vara individuella
och sociala faktorer,
symtom, svårighetsgrad
ME, samsjuklighet och
organisatoriska faktorer
Möten med hälso­ och
sjukvården, såväl primär­
vård som specialistvård,
relaterade till ME/CFS
–
Som fråga 2
Kohortstudie med
två grupper
Sakkunniggranskade
tidskrifter, tidigast
2004, engelska,
skandinaviska språk
Fråga 4
Personer över 18 år med
diagnosen ME/CFS,
oavsett kriterier för diagnos
–
Upplevelser och erfarenheter
Kvalitativa metoder för
insamling av data och
för analys av fynden
Studierna kunde
inkluderas oavsett
underliggande
filosofisk hållning eller
teori men fynden
skulle vara beskrivna
på ett sådant sätt att
de kunde användas
i syntesen
Sakkunniggranskade
tidskrifter, tidigast
2007, engelska,
skandinaviska språk
ICC
= International consensus criteria;
ME/CFS
= Myalgic encephalomyelitis/Chronic fatigue syndrome;
PEM
= Post­exertional malaise;
SEID
= Systemic exertion intolerance disease
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Bedömning av snedvridning
av enskilda studier
Studierna granskades med avseende på risken för att resultaten snedvridits på
ett systematiskt sätt (bias). Interventionsstudier granskades med stöd av check­
listan ROB 2.0 som utvecklats av Cochrane Collaboration [55], se Bilaga 3.
Studier om prognos bedömdes utefter risker förknippade med urval av del­
tagare, bortfall samt metoder för datainsamling och analys.
De studier med kvalitativ metodik som uppfyllde våra inklusionskriterier
granskades med stöd av en checklista som utvecklats av SBU (Bilaga 4).
Frågorna täcker rekrytering av deltagare, datainsamling och analys samt
i vilken utsträckning forskarens intressen och förförståelse kunnat påverka
arbetet. Studierna granskades av två projektledare oberoende av varandra följt
av ett konsensusbeslut om graden av tillförlitlighet.
Den övergripande risken för snedvridning av resultaten respektive för att
metodproblem påverkat fynden klassificerades som låg, måttlig eller hög.
Studier med hög risk eller allvarliga metodproblem togs inte med i syntesen.
SBU har ingen checklista för studier som bygger på enkäter och risken för
snedvridna resultat i sådana studier klassificerades inte. Studier med högt bort­
fall eller uppenbara, allvarliga brister i selektion och datainsamling skulle inte
ingå i det fortsatta arbetet.
Sammanvägning av resultat
Resultaten från kvantitativa studier skulle om möjligt vägas samman till ett
estimat i en metaanalys.
Resultaten från kvalitativa studier vägdes samman i en induktiv tematisk
syntes [56]. En tematisk syntes är en process i tre steg: kodning av all relevant
information rad för rad i varje studie (nivå 1), organisation av koderna tvärs
över samtliga studier i deskriptiva teman (nivå 2) och utveckling av analytiska
teman (nivån 3). Såväl hela textavsnitt där författarna beskrev sina fynd som
illustrativa citat betraktades som relevant information. Koder och deskrip­
tiva teman ska vara textnära medan analytiska teman helst bör vara tolkande
abstraktioner av deskriptiva teman. I den här syntesen är även den tredje nivån
deskriptiv eftersom det inte ingick i uppdraget att sätta in fynden i den bredare
litteraturen.
Två projektledare kodade studierna oberoende av varandra medan resten av
syntesen gjordes gemensamt. Projektledarna hade medverkat i några tidigare
kvalitativa synteser på SBU och en av dem hade erfarenhet från forskning
med kvalitativ metodik. Processen skedde stegvis där vi aktivt sökte alternativa
teman och fynd som motsade teman. Fynden i syntesen validerades med annan
relevant forskning.
26
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Bedömning av resultatens
tillförlitlighet
GRADE användes som stöd för att bedöma tillförlitligheten i resultat från
interventionsstudier [57]. Det vetenskapliga underlaget analyserades med
avseende på övergripande risk för snedvridning (”bias”), i vilken grad studiernas
resultat inte överensstämde med varandra (”inconsistency”), hur stor osäkerheten
i det sammanvägda resultatet var (konfidensintervallets storlek, ”imprecision”),
risk för problem med tillämplighet (överförbarhet,”indirectness”) samt risk för
snedvridning av resultatet på grund av att studier med negativa resultat inte
publicerats (”publikationsbias”). Tillförlitligheten i resultaten klassificerades
som hög, måttlig, låg eller mycket låg (se Faktaruta 3.1).
Tillförlitligheten i resultat från studier av prognos och prognostiska faktorer
bedömdes inte.
Bedömning av tillförlitlighet,
teman på nivå 2
Tillförlitligheten för deskriptiva teman på nivå 2 bedömdes med stöd av ram­
verket GRADE­CERQual [58]. I GRADE­CERQual granskas varje tema på
nivå 2 utifrån fyra perspektiv eller domäner:
•
•
•
•
Har temat påverkats av brister i design och genomförande av studierna [59]?
Representerar temat underliggande aspekter på fenomenet? (Koherens [60])
Är fyndet överförbart till svenska sammanhang? (Relevans [61])
Är underliggande data tillräckligt rikt? (Adekvata data [62])
Tillförlitligheten för varje tema på nivå 2 klassificerades som hög, måttlig, låg
eller mycket låg.
kapitel 3 
metod
27
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0028.png
Faktaruta 3.1
Bedömning
av resultatens
tillförlitlighet
med GRADE
(kvantitativa data).
En systematisk litteraturöversikt väger samman resultat från olika studier.
SBU använder det internationellt utarbetade GRADE­systemet (http://www.
gradeworkinggroup.org) för att göra en strukturerad bedömning av tillförlitligheten
(evidensstyrkan) hos varje sammanvägt delresultat (utfall) i översikten. Den sakliga
grunden för värderingen ska redovisas tydligt så att det är möjligt för andra att granska
och göra sin egen bedömning.
Bedömningen av tillförlitlighet innefattar, för varje sammanvägt delresultat:
•
hur stor risken är för systematiska fel i studierna (engelska:
bias,
snedvridning),
•
hur mycket studierna motsäger varandra (engelska:
inconsistency,
bristande
samstämmighet),
•
i vilken grad som de studerade förhållandena skiljer sig från den aktuella frågan
(engelska:
indirectness,
bristande överförbarhet),
•
hur stor den statistiska osäkerheten är (engelska:
imprecision,
bristande
precision) samt
•
hur stor risken är för snedvriden publicering av studier och resultat (engelska:
publication bias).
Hänsyn tas också till storleken på delresultatet, eventuellt samband mellan dos och
respons samt i vilken riktning som tänkbara snedvridande faktorer kan förväntas verka.
Tillförlitligheten graderas i fyra nivåer:
•
Det sammanvägda resultatet har
hög tillförlitlighet
()
(Bedömningen är att resultatet stämmer)
•
Det sammanvägda resultatet har
måttlig tillförlitlighet
()
(Bedömningen är att det är troligt att resultatet stämmer)
•
Det sammanvägda resultatet har
låg tillförlitlighet
()
(Bedömningen är att det är möjligt att resultatet stämmer)
•
Det sammanvägda resultatet har
mycket låg tillförlitlighet
()
(Det går inte att bedöma om resultatet stämmer)
När det helt saknas studier som uppfyller inklusionskriterierna anges ”studier saknas”,
utan gradering av tillförlitligheten.
28
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0029.png
4 
Urval
Effekt av behandlingar
Granskade abstrakt
från databassökning:
2 107
Exkluderade abstrakt:
2 058
Artiklar granskade
i fulltext:
49
Figur 4.1
Flödesschema.
Artiklar använde kriterier
som motsvarade
Kanadakriterierna: 4
Exkluderade artiklar:
• Använde andra kriterier
än Kanadakriterierna,
ICC eller kriterierna
för SEID: 38
• Fel design: 2
• Dubbelpublikation: 2
• Fel utfallsmått: 2
• Konferens abstrakt: 1
Artiklar med medelhög risk
för systematisk
snedvridning:
1
Artiklar med låg risk
för systematisk
snedvridning:
3
Som framgår av Figur 4.1 lästes 49 studier i fulltext men endast 4 av dessa
bedömdes vara relevanta [63,64–66]. Sökningen gjordes i juni 2018.
kapitel 4 
effekt av behandlingar
29
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Beskrivning av inkluderade
studier och deras resultat
De fyra inkluderade studierna finns sammanfattade i Tabell 4.1.
Tre av dem använde explicit Kanadakriterierna [64­66]. De var genomförda
i Norge [65], Sverige [64] och Skottland [66], och omfattade totalt 249 per­
soner. Ingen av dem hade PEM som utfallsmått utan undersökte effekter på
utmattning och olika biologiska markörer.
En av studierna undersökte effekten av den dopaminstabiliserande läkemedels­
substansen (­) ­OSU6162 som visat lovande resultat på mental utmattning hos
patienter med stroke eller traumatisk hjärnskada [64]. Substansen minskade
dock inte utmattning i studien. Den andra studien utvärderade effekter av höga
doser vitamin D varannan månad [66] och hade utmattning som ett sekundärt
mått. Författarna till studien såg dock inga effekter på utmattning. Den tredje
studien jämförde ett self­management­program i grupp med sedvanlig vård [65].
Vid en första uppföljning hade utmattning minskat mer i kontrollgruppen än i
interventionsgruppen medan interventionsgruppen hade förbättrat sin tilltro till
sin egen förmåga (eng. self­efficacy) i större utsträckning. Effekterna hade dock
försvunnit efter ett år.
Den fjärde studien [63] rekryterade patienter som uppfyllde Fukudakriterierna.
I tillägg skulle tillståndet ha börjat efter en infektion och patienterna skulle ha
höga nivåer av antikroppar mot herpesvirus 6 eller Epstein Barr­virus. Nästan
samtliga patienter hade PEM. Studien undersökte effekten av ett antiviralt
läkemedel (valganciclovir) jämfört med placebo. Utmattningen, mätt med
formuläret Multidimensional Fatigue Inventory (MFI­20), var lägre i gruppen
som fick läkemedlet vid uppföljning tre månader efter avslutad behandling men
skillnaden var inte signifikant.
Ytterligare en relevant studie har presenterats på konferenser men är ännu
inte godkänd för publicering (Kommunikation med Kari Sörland, november
2018). Studien undersökte effekten av en monoklonal antikropp, rituximab,
som bland annat används vid behandling av vissa autoimmuna sjukdomar och
cancertyper. Preparatet hade ingen effekt på studiens olika utfallsmått, inklusive
PEM och utmattning.
Bedömning av vetenskapligt stöd
SBU bedömer att tillförlitligheten i resultaten för alla fyra behandlingarna är
mycket låg (Åððð). Ingen av studierna visade någon effekt på utmattning.
Det fanns dock bara en studie per behandling och dessa var mycket små. Det
skulle behövas fler studier för att klarlägga om behandlingarna kan minska
utmattning.
30
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0031.png
Tabell 4.1
Effekt av behandlingar på personer som diagnosticerats enligt Kanadakriterierna eller ICC.
Författare,
år, land
Montoya
2013 [63]
USA
Setting, intervention och jämförelse
Diagnoskriterier
Forskningsklinik
I1: Valganciclovir, i 6 månader
I2: Placebo i 6 månader
CDC­kriterierna + misstänkt infektionsutlöst
+ förhöjda antikroppstitrar mot
HHV­6 eller EBV­A eller EBV­B
Deltagare
I1:
N = 20 (75 % kvinnor)
Genomsnittlig ålder: 50,18 (10,20) år
Sjukdomsperiod: 12,7 (10,02) år
Andel med PEM: 95 %
I2:
N = 10 (50 % kvinnor)
Genomsnittlig ålder: 48,47 (12,75) år
Sjukdomsperiod: 13,53 (7,82) år
Andel med PEM: 100 %
Nilsson
2017 [64]
Sverige
En CFS­klinik
I1: En läkemedelskandidat, (­)­OSU6162,
som hade visat positiva effekter på
utmattning efter stroke. 15 x 2 mg/dag i
1 vecka och 30 mg x 2/mg dag i 1 vecka
I2: Placebo
ICC­kriterierna
Inte konsekutiv rekrytering
I1:
N = 31 (84 % kvinnor)
Genomsnittlig ålder: 47,9 (9,8) år
Varaktighet symtom: 9,5 (9,9) år
I2:
N = 31 (85 % kvinnor)
Genomsnittlig ålder: 45,3 (13,6) år
Varaktighet symtom: 7,2 (10,0) år
Utmattning självskattad
med MFS
Andel som förbättrats
(inklusive liten förbättring)
skattad av kliniker med
CGI­C (Likertskala 1–7)
Utfallsmått
MFI­20
Utmattning självskattad
med FSS
kapitel 4 
effekt av behandlingar
31
Resultat
Förändring i MFI­20 efter
9 månader (medelvärde)
I1: –6,15 (SD 12,06)
I2: –1,10 (SD 5,90)
ns
Förändring i FSS efter 9 månader
(värden från graf)
I1: –0,4
I2: 0,2
p = 0,006
Förändring i MFS efter 2 veckor
I1: –4,05 (–6,11 till –2,00)
I2: –4,11 (–6,20 till –2,03)
ns
Andel som förbättrats efter 2 veckor
I1: 55 %
I2: 63 %
ns
Efter ytterligare 4 veckor hade
värdena återgått till baslinjen
Tabellen fortsätter på nästa sida
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0032.png
Tabell 4.1
Fortsättning
Författare,
år, land
Pinxsterhuis
2017 [65]
Norge
Setting, intervention och jämförelse
Diagnoskriterier
Forskningsklinik
I1: Ett manualbaserat självhjälpsprogram
i grupp, baserat på teorier om self­
efficacy och Energy Envelope Theory.
Programmet leddes av en rådgivare
som själv hade CFS. Omfattningen
var åtta möten, 2,5 timmar, varannan
vecka samt en session för anhöriga.
I2: Väntelista samt sedvanlig behandling
Kanadakriterierna eller CDC­kriterierna
Deltagare
Rekrytering från sjukvård och
patientorganisationer i sex kommuner
I1:
N = 71 (94 % kvinnor)
Genomsnittlig ålder: 44,0 (11,8) år
Antal i arbete/studier: 5
I2:
N = 66 (82 % kvinnor)
Genomsnittlig ålder: 43,8 (11,6) år
Antal i arbete/studier: 8
Signifikant skillnad mellan
grupperna avseende kön
Bortfall vid uppföljning efter ett år: 13,9 %
Witham
2015 [66]
Skottland
Forskningsklinik
I1: 100 000 enheter vitamin D3
varannan månad, tre gånger
I2: Placebo, varannan månad, tre gånger
CDC­ och Kanadakriterierna samt låga
nivåer av 25­hydroxyvitamin D (< 75 nmol/l)
Annonsrekrytering
I1:
N = 25 (72 % kvinnor)
Genomsnittlig ålder: 48,1 (12,0) år
I2:
N = 25 (80 % kvinnor)
Genomsnittlig ålder: 50,7 (13,1) år
CGI- C
= Clinical Global Impression of Change;
EBV
= Epstein Barr­virus;
FSS
= Fatigue Severity Scale;
HHV-6
= Humant herpesvirus ­6;
ICC
= International Consensus Criteria;
MFI-20
= Multidimensional Fatigue Inventory ­20 items;
MFS
= Mental Fatigue Scale;
ns
= icke signifikant;
SF-36 PF
= Medical Outcomes Study­short form ­36 physical
functioning subscale;
PEM
= Post­exertional malaise
Studien undersökte
huvudsakligen effekter
på kärl
Utmattning självskattades
med Piper Fatigue Scale
Utfallsmått
Fysisk funktion självskattad
med SF­36 PF (0–100 poäng)
Utmattning självskattad
med FSS (9–63 poäng)
32
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
Resultat
Ändring i SF­36 PF efter sex
månader (medelvärde)
I1: 0,6 (–2,9 till 4,0)
I2: 4,3 (–0,4 till 8,9)
ns
Ändring i FSS efter
6 månader (medelvärde)
I1: –0,2 (–1,7 till 1,3)
I2: –2,7 (–4,7 till –0,7)
p = 0,039
Vid uppföljning 6 månader senare
hade värdena återgått till baslinjen
Inga skillnader mellan grupperna
med avseende på utmattning
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Exkluderade studier
Av de 45 studier som exkluderades var orsaken i 38 studier att de hade använt
andra kriterier. 31 av dessa använde Fukudakriterierna. Två av studierna
rapporterade att en mindre andel av patienterna hade PEM, men särredovisade
dem inte [67,68].
Det vanligaste utfallsmåttet i studierna var utmattning mätt med till exempel
Chalders fatigueskala. De interventioner som undersöktes kunde grupperas
som
•
•
•
•
•
•
pacing/GET [69–76]
psykologiska behandlingar [67,68,77–88]
läkemedel [89–95]
diet och kosttillskott [96–98]
komplementärmedicin i form av till exempel kinesiska örtmediciner
och yoga [99–103]
socialt stöd [104].
Studierna föreföll tyda på att pacing och graderad fysisk aktivitet samt kognitiv
beteendeterapi kunde minska utmattning men resultaten var inte samstämmiga.
Försämringar efter GET och kognitiv beteendeterapi rapporterades [69].
Studierna finns sammanfattade i Bilaga 4.
kapitel 4 
effekt av behandlingar
33
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)" SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0035.png
5 
Prognos och
prognostiska faktorer
för arbets- och
funktionsförmåga
Urval av studier
Granskade abstrakt
från databassökning:
2 575
Exkluderade abstrakt:
2 558
Artiklar granskade
i fulltext:
17
Figur 5.1
Urvalsförfarande för
frågorna om prognos och
prognostiska faktorer
för arbetsförmåga.
Exkluderade artiklar:
• Tvärsnittsstudier utan
information: 3
• Inte CFS: 2
• Stora metodbrister: 2
• Fel utfallsmått: 1
7 studier i 9 artiklar
Prognostiska faktorer:
4 studier i 6 artiklar
Prognos:
6 studier i 8 artiklar
kapitel 5 prognos och prognostiska faktorer
för arbets- och funktionsförmåga
35
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Sökningen skulle täcka såväl prognostiska faktorer för nedsatt arbets­ och funk­
tionsförmåga som prognosen på sikt. Totalt 1 568 abstrakter granskades vilket
resulterade i 17 artiklar som lästes i fulltext. 8 av dem exkluderades. 2 studier
avsåg svår utmattning utan att kriterierna för ME/CFS uppfylldes [105,106].
3 av artiklarna redovisade resultat från tvärsnittsstudier som inte bidrog med
användbar information [107­109]. 2 studier hade över 60 procents bortfall
och bedömdes inte som tillförlitliga [110,111]. Ytterligare en studie använde
de breda NICE­kriterierna [112]. Endast hälften av deltagarna uppfyllde där
Fukudakriterierna vilket medförde att det var svårt att bedöma om studien var
relevant för vår fråga.
4 studier i 6 artiklar utforskade prognostiska faktorer för nedsatt arbetsför­
måga eller låg funktionsförmåga [106,113–118]. 6 studier i 8 artiklar under­
sökte hur arbetsförmåga och funktionsförmåga ändrades över tid [106,114–116,
118–121].
Långtidsuppföljning av tillstånd
och arbetsförmåga
De sex studier som ingår i underlaget finns sammanställda i Tabell 5.1.
36
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0037.png
Tabell 5.1
Tillfrisknande, funktion och arbetsförmåga vid långtidsuppföljningar.
Författare,
år, land
Andersen et al.
2004 [119]
Danmark
Diagnoskriterier
Holmes 1988 &
CDC 1994
Studiedesign
Setting
Longitudinell med mätning
efter 0 (T0) och 5 år (T1)
Infektionsklinik
Deltagare
N = 35 (varav 28 kvinnor)
Ålder: I genomsnitt
41 år (25–56 år)
Bortfall: 2/35
Utfall*, mätmetod/
analysmetod
Självrapporterad
arbetsförmåga, och
aktivitetsförmåga
och hälsa
Resultat
Andel som inte arbetade:
T0: 77 % (17 % hade
kvar sin anställning)
T1: 91 % (ingen arbetade
heltid eller hade
reguljär anställning)
Andel med förbättrad hälsa
jämfört med mätning 1: 15 %
Andel med försämrad hälsa
jämfört med mätning 1: 40 %
Brown et al.
2012 [120]
Brown et al.
2014 [37]
USA
Bell & Bell 1988
Uppföljning efter 25 år av
patienter med ”CFS­like
illness” som tonåringar
N = 25 (68,5 % kvinnor) tidigare
diagnostiserade med CFS
N= 10 friska kontroller
Ålder: I genomsnitt 39,7 år
Andel i arbete:
71,4 % heltid
11,4 % deltid
Andel i sjukpension:
11,4 % full
5,7 % partiell
Självrapporterad
nuvarande diagnos
SF­36 m.fl.
självskattningsformulär
Fortfarande CFS
N = 5 (20 %)
Signifikant sämre än
kontrollgruppen på
alla subskalor förutom
Mental Health
Även de som ansåg
sig ha tillfrisknat hade
signifikant sämre funktion
än kontrollgruppen
Tabellen fortsätter på nästa sida
kapitel 5 prognos och prognostiska faktorer
för arbets- och funktionsförmåga
37
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0038.png
Tabell 5.1
Fortsättning
Författare,
år, land
Jason et al.
2011 [118]
USA
Diagnoskriterier
CDC­kriterier +
SCID­I intervju +
konsensusdiskussion
Studiedesign
Setting
10 års uppföljning av
patienter med diagnosen CFS;
12 personer kunde inte nås
Deltagare
N = 24 (79,2 % kvinnor)
Ålder: I genomsnitt 40 år
Utfall*, mätmetod/
analysmetod
Klinikerbedömning
Resultat
Andel som
fortfarande uppfyllde
diagnoskriterier: 67 %
Andel i remission
(dvs. inte fatigue de
senaste 6 månaderna)
1/24
Huibers et al.
2004 [114]
Nederländerna
Huibers et al.
2006 [115]
Nederländerna
Se även Leone
et.al. nedan
Svår fatigue (CIS
score >35)
44 % av populationen
uppfyllde CDC­kriterierna
CFS­like caseness
(CIS score >40,
självrapporterad
utmattning >6 månader,
låg funktion <60 på SF­36)
12­månaders uppföljning
av patienter som deltagit i
RCT om KBT­behandling
N = 151 sjukskrivna
(55 % kvinnor) i gruppen
som fick KBT
Ålder: I genomsnitt cirka 43 år
4­årsuppföljning av personer
med CFS­like utmattning
jämfört med dem som inte
uppfyllde CFS­kriterier.
N = 127 (60 % kvinnor)
Ålder: I genomsnitt cirka 44 år
Bortfall: Cirka 16 %
Självskattad
arbetsoförmåga
Partiell arbetsoförmåga:
OR 4,4 (95 % KI 1,6 till 12,2)
för CFS­like utmattning jämfört
med annan utmattning
Total oförmåga att arbeta:
OR 3,9 (95 % KI 1,3 till 11,8)
för CFS­like utmattning jämfört
med annan utmattning
Självrapporterad full
ersättning på grund
av arbetsoförmåga
Andel med CFS­like
problem vid 4 år: 27 %
Andel med arbets­
oförmåga: 26 %
Andel som återgått i
betalt eller obetalt arbete
eller träning: 42 %
Tabellen fortsätter på nästa sida
Självskattad
arbetsåtergång
Andel av dem som uppfyllde
CDC­kriterierna som återgått i
arbete efter 12 månader: 47 %
38
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
Leone et al.
2006 [116]
CFS­like caseness
(>35 på CIS fatigue
subskala)
Samma som Huibers 2006
McDermott et al.
2004 [121]
Storbritannien
CDC 1994
Uppföljning efter 18 månader
av patienter som fått livsstilsråd
och samtal med arbetsterapeut
N = 98 (69 % kvinnor)
Ålder: I genomsnitt 38,6 år
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0039.png
Tabell 5.1
Fortsättning
Författare,
år, land
Nyland et al.
2014 [117]
Norge
Diagnoskriterier
CDC 1994 + nyligen
genomgången
mononukleosinfektion
Studiedesign
Setting
Kohort patienter som erhöll
individualiserade coping­
och aktivitetsstrategier.
Uppföljning via enkät efter
i genomsnitt 6,5 år.
Deltagare
CFS­specialistklinik
N = 111 (67 % kvinnor)
Ålder: Medelålder cirka
24 år vid diagnos och
34 år vid uppföljning
Bortfall: 17 %
Utfall*, mätmetod/
analysmetod
Självrapporterad
anställning och
sjukskrivning
Resultat
Andel heltidsanställda
vid uppföljning: 27 %
Andel deltidsanställda: 45 %
Andel med någon grad
av sjukpenning eller
sjukersättning: 68 %
Andel med permanent
sjukersättning: 16 % i någon
grad, 42 % på heltid
kapitel 5 prognos och prognostiska faktorer
för arbets- och funktionsförmåga
39
GET
= Graded exercise therapy;
KBT
= Kognitiv beteendeterapi;
NICE guideline criteria
= https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC1962830/
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Tre av dem var genomförda i USA [118,120,121] och en vardera i Nederländerna
[106,114–116], Danmark [119] och Norge [117]. Fyra av studierna följde upp
kohorter med personer som diagnostiserats på specialistklinik mellan 5 och
25 år tidigare [117–120]. De andra båda studierna följde upp personer som
deltagit i interventionsstudier om livsstilsråd och samtal med arbetsterapeut
[121] respektive kognitiv beteendeterapi [106,114–116]. Uppföljningstiden var
18 månader [121] respektive ett och fyra år [106,114–116]. Totalt ingick 422
personer i underlaget.
Samtliga studier refererade till Fukudakriterierna, även om tre av dem använt
kriterier som författarna bedömde som likvärdiga [106,114–116,118,120].
Ytterligare en studie baserades på deltagare som, förutom ME/CFS enligt
Fukudakriterierna, även nyligen hade haft körtelfeber och hade förhöjda
nivåer av antikroppar mot herpesvirus 6 och Epstein Barr­virus [117]. Tre
studier beskrev en noggrann diagnostik med anamnes, medicinska utredningar
och psykiatrisk utredning [117–119] medan de övriga tre har haft enklare
förfaranden.
Fyra studier redovisade arbetsrelaterade utfall [106,114–117,119] och
fyra rapporterade utfall relaterade till tillfrisknande och funktionsförmåga
[106,114–116,118–120].
Utfall relaterade till tillfrisknande
och funktionsförmåga
De fyra studierna [116,118–120] rapporterade att deltagarna i större eller
mindre utsträckning blivit återställda under uppföljningstiden men att många
fortfarande hade symtom och nedsatt funktionsförmåga. Två av studierna
grundades på en noggrann diagnostik av deltagarna [118,119]. Den ena fann
att en av 33 deltagare var helt återställd och ytterligare en person hade förbätt­
rats avsevärt men hade fortfarande en svår funktionsnedsättning när man tog
hänsyn till alla symtom och funktionsförmåga vid uppföljning efter fem år
[119]. Samtidigt uppgav nära hälften att deras hälsotillstånd hade försämrats.
Den andra studien kom fram till att två tredjedelar av deltagarna fortfarande
uppfyllde kriterierna för ME/CFS [118]. En person var återställd och två hade
förbättrats.
De två andra studierna baserades enbart på deltagarnas självskattningar
[116,120]. I den ena ansåg 80 procent av deltagarna att de var återställda vid
uppföljning efter 25 år [120]. Författarna noterade dock att de återställda hade
lika mycket symtom och likartad, sänkt funktion som de som uppgav att de
fortfarande hade ME/CFS. I den fjärde studien, där författarna bedömde om
deltagarna hade ME/CFS baserat på deras självskattningar av symtom, upp­
fyllde däremot drygt två tredjedelar inte längre Fukudakriterierna efter fyra år
[116].
Resultaten vad gäller deltagare som blir återställda liknar dem som samman­
ställts i en äldre systematisk översikt av Cairns och medarbetare [122]. Över­
sikten inkluderade artiklar fram till oktober 2003. Författarna identifierade
tolv studier som redovisade antal eller andel deltagare som återställts delvis eller
40
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
helt vid uppföljningstider på upp till fem år. Två av studierna krävde dock
att utmattningen endast skulle ha varit frånvarande under några veckor. Av
de övriga tio studierna redovisade åtta att mellan 0 och 8 procent blivit åter­
ställda och två fann att cirka 20 procent blivit återställda. Studierna byggde
på olika populationer och diagnosen hade ställts med äldre CDC­kriterier,
Fukudakriterierna eller Oxfordkriterierna vilket kan vara en orsak till den stora
variationen.
Sammanfattningsvis visar publicerade studier, såväl de som ingick i vår
granskning som de som ingick i den äldre översikten, att en betydande andel
av de patienter som uppfyllt Fukudakriterierna inte är återställda vid uppfölj­
ningar efter upp till 25 år. De två studier som använt en noggrann diagnostik
visade sämre prognos. Det kan vara rimligt att anta att resultaten är likartade
eller sämre för personer som uppfyller Kanadakriterierna.
Arbetsrelaterade utfall
De fyra studierna kom fram till att många deltagare hade nedsatt kapacitet att
arbeta under längre tid. Två av studierna [117,119] följde upp individer som
efter noggrann diagnostik på specialistklinik hade fått diagnosen ME/CFS
med stöd av Fukudakriterierna. I båda studierna hade deltagarna haft symtom
under flera år innan de remitterades till specialistkliniken. I den ena studien,
som var genomförd i Danmark, [119] arbetade inte 77 procent av deltagarna
vid diagnostillfället. Vid uppföljning fem år senare hade ingen av deltagarna
heltidstjänst, men ett par individer studerade eller arbetade på deltid.
Den andra studien genomfördes i Norge [117]. Här var deltagarna yngre och
hade utvecklat kroniskt utmattningstillstånd efter körtelfeber. Vid tidpunkten
för diagnos arbetade 10 procent på hel­ eller deltid medan 75 procent hade
antingen permanent sjukpension eller sjuk­ och aktivitetsersättning på heltid.
Vid uppföljning 6,5 år senare hade andelen som arbetade på hel­ eller deltid
ökat till 55 procent samtidigt som andelen som hade sjukpension eller sjuk­
och aktivitetsersättning på heltid hade minskat till 47 procent.
De två övriga studierna utvärderade effekter av interventioner med arbetsrelate­
rade utfallsmått [106,114,121]. Studiernas inklusionskriterier var sådana att det
finns stor risk för att deltagarna hade andra tillstånd än ME/CFS och därmed
också en annan prognos. Den ena studien utvärderade kognitiv beteendeterapi i
en randomiserad studie [106,114]. Deltagarna hade en hög nivå av självskattad
utmattning och drygt 40 procent av dem ansågs i efterhand uppfylla Fukuda­
kriterierna för ME/CFS. Ingen av dem hade diagnostiserats av läkare. Vid
uppföljning efter ett år arbetade drygt hälften av de som uppfyllde Fukudakri­
terierna [114] och drygt 70 procent var i arbete efter fyra år [116]. Den andra
studien utvärderade ett livsstilsprogram med fokus på pacing [121]. Diagnos­
tiken inskränkte sig till att en reumatolog bedömde om deltagarna uppfyllde
Fukudakriterierna. Vid studiens början arbetade 8 procent helt eller delvis. Vid
uppföljning sex månader efter avslutad intervention hade andelen som arbetade
helt eller delvis ökat till 28 procent [121].
kapitel 5 prognos och prognostiska faktorer
för arbets- och funktionsförmåga
41
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Bedömningen var att de två nordiska studierna kan vara relevanta för individer
som återfinns på svenska specialistkliniker för ME/CFS. Båda studierna visade
att många av de som hade fått diagnosen ME/CFS på specialistklinik efter flera
års sjukdom och där majoriteten redan var sjukskrivna inte hade kunnat återgå
i arbete eller studier vid uppföljningar tio år efter att de först fått symtom.
Diagnosen var ställd med Fukudakriterierna och det är sannolikt att resultaten
skulle vara likartade eller sämre om Kanadakriterierna hade använts.
Prognostiska faktorer för
arbets- och funktionsförmåga
De fyra studier som ingår i underlaget finns sammanställda i Tabell 5.2.
42
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0043.png
Tabell 5.2
Studier om faktorer som kan förutsäga nedsatt arbetsförmåga, arbete eller funktion.
Författare, år
Crawley et al.
2013 [113]
Storbritannien
Diagnoskriterier
CDC 1994
Setting och
studiedesign
6 specialistkliniker
Longitudinell kohort
med 8–20 månaders
uppföljningstid baserat
på registerdata
Svår fatigue (CIS
subskala >35)
Kohort av personer
som arbetade och hade
allvarlig utmattning
följdes över 24 månader
Deltagare
bortfall
N = 1 643 (77,2 % kvinnor)
Ålder: I genomsnitt 39,9 år
Bortfall: Cirka 50 %
N = 2 108 (25 % kvinnor)
Ålder: I genomsnitt 40,6 år
Bortfall: Cirka 20 % i
registerdata om sjukskrivning
N = 151 sjukskrivna
(55 % kvinnor)
Ålder: I genomsnitt cirka 43 år
Långtidsuppföljning av
kohort med utmattning.
N = 127 (60 % kvinnor)
Ålder: I genomsnitt cirka 44 år
Utfall: Sjukfrånvaro
>42 dagar i följd
Sjukskrivningsdata från register
samt självrapporterad sjukfrånvaro,
Arbetsåtergång
(självrapporterad) för dem
som uppfyllde CFS­kriterier
Prediktorer för
långtidssjukskrivning: Högre
ålder, lågt beslutsutrymme i
arbete, kvinnligt kön, kvällsskift,
symtom attribuerade till fysisk
sjukdom, tidigare sjukskrivning
Prediktorer för arbetsåtergång
för CFS­fall:
Manligt kön, lägre ålder,
bättre självskattad hälsa, låg
grad av somatisering
Prediktorer vid första mättillfälle
för att erhålla ersättning för full
arbetsoförmåga vid 4 år:
Högre ålder, kvinnligt kön,
låg fysisk funktion
Utfallsmått*, mätmetod/
analysmetod
Fysisk funktion (SF­36)
Justerade regressionsanalyser
Resultat
Prediktorer för sämre fysisk
funktionsförmåga: Ålder, fysisk
funktion vid baslinjen, smärta
kapitel 5 prognos och prognostiska faktorer
för arbets- och funktionsförmåga
43
Huibers et al.
2004 [106]
Nederländerna
Huibers et al.
2004 [114]
Nederländerna
Leone et al.
2006 [116]
Huibers et al.
2006 [115]
Nederländerna
Nyland et al.
2014 [117]
Norge
Svår fatigue (CIS
subskala >35)
44 % av populationen
hade CFS enligt CDC
CFS­like caseness
(CIS subskala för
fatigue >35)
I samband med
RCT om KBT
Utfall: självrapporterad full
ersättning pga arbetsoförmåga
Multipel regression
CDC 1994 + nyligen
genomgången
mononukleos­
infektion
Specialistklinik för CFS
Kohort av personer som
erhöll individualiserade
coping­ och
aktivitetsstrategier.
Uppföljning via enkät
efter i genomsnitt 6,5 år
N = 111 (67 % kvinnor)
Ålder: I genomsnitt cirka
24 år vid diagnos och cirka
34 år vid uppföljning
Bortfall: 17 %
Utfall:
1) Återgång till arbete,
helt eller delvis
2) Sjukpensionering,
hel eller delvis
PEM vid första kontakt predicerade
inte arbetsutfall efter 6,5 år
CFS
= Chronic fatigue syndrome;
KBT
= Kognitiv beteendeterapi;
NICE guideline criteria
= https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC1962830/;
PEM
= Post exertional malaise, ansträngningsutlöst utmattning
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Två av studierna undersökte prognostiska faktorer på individer som hade
genomgått behandling för utmattning.
Den ena studien var genomförd i Storbritannien [113]. Den omfattade
1 643 patienter som diagnostiserats med ME/CFS på specialistkliniker enligt
Fukudakriterierna. Hälften av patienterna deltog i en uppföljning efter 8 till
20 månader. Studien mätte inte något arbetsrelaterat utfall men däremot funk­
tionsförmågan som självskattades med SF­36. Studien kom fram till att de som
hade bättre fysisk funktion och lägre grad av smärta vid start hade bättre fysisk
funktion även vid uppföljningen.
Den andra baserades på den holländska kohortstudien med personer med hög
nivå av självskattad utmattning [106,114­116]. Studien såg ett samband mellan
manligt kön, lägre ålder, bättre självskattad hälsa samt lägre grad av självskattad
somatisering och en högre sannolikhet att återgå till arbete vid uppföljning efter
ett år. Högre ålder, kvinnligt kön och låg fysisk funktionsnivå vid start ökade
risken för att inte vara i arbete fyra år senare.
Av de två andra studierna var den ena genomförd i Norge [117]. Deltagarna
utvärderades vid två tillfällen. Det första tillfället var i samband med att de
remitterades till specialistklinik (baslinjen), i medeltal fyra år efter att de först fått
symtom, och det andra i genomsnitt 6,5 år senare. Sannolikheten för att vara
anställd vid uppföljningen var högre för dem som redan hade hunnit förbättras
vid startmätningen och för dem som inte hade ledbesvär vid startmätningen.
Prognostiska faktorer undersöktes också i den andra av de två studierna, utförd
i USA. Kvinnligt kön var den enda faktor som predicerade att patienterna
skulle ha ME/CFS vid uppföljningen [118].
Sammanfattningsvis finns det inga studier som undersöker prognostiska fak­
torer för arbets­ och funktionsförmåga för personer som diagnostiserats med
ME/CFS enligt Kanadakriterierna. Det är dock möjligt att resultaten från den
norska studien där deltagarna hade infektionsutlöst ME/CFS kan vara överför­
bara till personer som uppfyller Kanadakriterierna. Resultaten behöver dock
bekräftas i fler studier och andra populationer.
De tre studierna med ME/CFS enligt Fukudakriterierna utan krav på att debu­
ten var infektionsutlöst hade inga gemensamma prognostiska faktorer. Det kan
noteras att den tidigare nämnda översikten av Cairns och medarbetare [122]
fann två studier som undersökt arbetsrelaterade prognostiska faktorer vid
ME/CFS [123,124]. Den ena hittade inga prognostiska faktorer [123]. Den
andra studien [124] inkluderade 35 personer och fann att högre ålder var
förknippat med lägre odds för anställning vid uppföljning. Ålder var även en
prediktor i den holländska studien [114]. Eftersom båda studierna [114,124]
är små och har metodologiska brister är de dock inte tillräckligt underlag för
att dra slutsatsen att ålder är en prognostisk faktor.
44
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0045.png
6 
Upplevelser och
erfarenheter av vården
Urval för syntesen
Granskade abstrakt
från databassökning:
2 331
Exkluderade abstrakt:
2 309
Artiklar granskade
i fulltext:
22
Figur 6.1
Urvalsförfarande för
frågan om erfarenheter
och upplevelser
av vården.
Relevanta artiklar:
4
Exkluderade artiklar:
• Erfarenheter av specifika
behandlingar: 3
• Fel fråga, publikations­
format eller analys: 3
• Kvantitativ metodik: 5
Artiklar (studier) med låg eller
måttlig risk för snedvridna resultat:
11
kapitel 6 
upplevelser och erfarenheter av vården
45
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Litteratursökningen resulterade i 2 331 abstrakter, se Figur 2.1. 22 artiklar
lästes i fulltext. Elva studier utan allvarliga metodproblem inkluderades i synte­
sen [125–135]. Totalt deltog 168 personer, varav 135 kvinnor. Studiestorleken
varierade från 2 personer (samt 2 anhöriga) till 35. Studierna var genomförda i
Norge [130,132,135], England [125–129,131,133] och Belgien [134]. Del­
tagarna rekryterades från stödgrupper eller patientföreningar [125,128–131]
eller från olika typer av specialistkliniker [126,127,132–135]. En studie avvek
från de övriga eftersom den hade en mycket homogen grupp av deltagare [135].
Samtliga hade fått ME/CFS efter ett utbrott av maginfektion med bakterien
Giardia lambia, som orsakats av ett utsläpp från en kommuns avlopp [135].
Studierna hade olika syften. Två av dem utforskade hur det är att leva med
ME/CFS där upplevelser från sjukvården var en väsentlig del av deltagarnas
berättelser [126,129] medan de övriga fokuserade på olika aspekter av vården.
Fyra studier syftade uttryckligen till att ge kunskap som stöd för att förbättra
vården eller för att utveckla en behandling [131,132,134,135]. Tre studier
kartlade behov, förväntningar och hinder för god vård [128,130,133], och en
vardera undersökte erfarenheter av att få en diagnos [125] respektive upplevelser
av vården på en specialistmottagning för ME/CFS [127].
Fem studier grundades på fenomenologiska teorier [125,126,129,130,132]
och en byggde på deltagande forskning (eng. participatory research) [127].
Övriga hänvisade inte till någon filosofisk hållning, teori eller modell.
Materialet analyserades enligt principerna för tolkande fenomenologisk
analys, IPA [125,126,129], konstant komparativ analys med referens till
grounded theory [127,131,133], tematisk analys [128,134], systematisk text­
kondensering med rötter i fenomenologin [130,132] samt induktiv kvalitativ
innehållsanalys [135].
Studierna finns kortfattat beskrivna i Tabell 6.1.
Elva av de 22 studier som lästes i fulltext exkluderades för att de inte upp­
fyllde våra inklusionskriterier. Tre av dem undersökte erfarenheter av specifika
behandlingar, KBT [136], fysisk aktivitet [137] respektive traditionella koreanska
läkemedel [138] och de innehöll ingen information som vi kunde använda i
syntesen. Den fjärde visade sig vara ett brev till en tidskrift [139] och den femte
handlade om en annan fråga, att låta patienter medverka i prioriteringar [140].
Den sjätte studien använde diskursanalys på intervjuer av sex deltagare och
resultaten redovisades i en form som inte gick att använda i vår syntes [141].
Fem ytterligare artiklar baserades på enkäter [142–146]. En av enkäterna
innehöll en öppen fråga [145] och författarna analyserade svaren med kvalitativ
innehållsanalys. Den artikeln användes för att validera vår syntes. Resultaten av
de övriga artiklarna beskrivs separat eftersom de bidrar med information om
tillfredsställelse med vården.
46
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0047.png
Tabell 6.1
Beskrivning av inkluderade studier.
Författare,
år, land, ID
Arroll och
Senior 2008
[125]
England
Syfte
Underliggande
filosofi, forskarnas
bakgrund
Fenomenologi
Två forskare
från psykologisk
forskningsinstitution
Setting och rekrytering
Deltagare
Datainsamling
Analysmetod
kapitel 6 
upplevelser och erfarenheter av vården
47
Undersöka de
processer som
leder fram till
att deltagarna
konceptualiserar
sina symtom och
erfarenheter av
att få en diagnos
Erfarenhet av att leva
med ME/CFS eller
vara partner till en
person med ME/CFS
Två stödgrupper för ME/
CFS i sydöstra England
Annonsering i
nyhetsblad där tio
svarade på annonsen
N = 8 varav 6 kvinnor
Ålder: 35–67 år
(genomsnitt 55,5 år)
Antal år med symtom:
6–53 år (genomsnitt 21 år)
Två män i femtioårsåldern
med symtom i 13
respektive cirka 25 år
samt deras hustrur
Diagnos enligt
Fukudakriterierna 12
respektive 7 år tidigare
N = 16 varav 14 kvinnor
Antal år med symtom:
1–17 år (median 7,5 år)
Semistrukturerade
intervjuer per telefon där
ett frågeområde gällde den
diagnostiska processen
(genomsnittlig tid 41 minuter)
IPA
Brooks et al.
2014 [126]
England
Fenomenologi
En doktorand
och två forskare
från psykologisk
forskningsinstitution
Från en immunologiklinik
i norra England
Rekryteringsmetod
framgår inte
Semistrukturerade intervjuer
med Common­sense­
modellen som ramverk
IPA
Broughton
et al. 2017
[127]
England
Upplevelser av vård
på NHS specialist­
mottagningar
för ME/CFS
Deltagande forskning
En post doc och
fyra forskare inom
socialmedicin
Konsekutiv rekrytering av
patienter som avslutade
sin behandling
Tillfrågades av sin läkare
Semistrukturerade intervjuer
i hemmet eller på telefon
(genomsnittlig tid 32 minuter)
Frågeområden togs
fram i samverkan med
en referensgrupp av
personer i Action for ME
Deltagarna uppmuntrades
att ta upp andra ämnen än
de som ingick i guiden
Tematisk analys
med konstant
jämförelse
Tabellen fortsätter på nästa sida
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0048.png
Tabell 6.1
Fortsättning
Författare,
år, land, ID
de Carvalho
Leite et al.
2011 [128]
England
Syfte
Underliggande
filosofi, forskarnas
bakgrund
Tolv forskare med
olika bakgrund,
t.ex. fysioterapi
och omvårdnad
Setting och rekrytering
Deltagare
Datainsamling
Analysmetod
48
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
Kartlägga behov
av stöd från
sjukvård och sociala
myndigheter samt
identifiera bristande
jämlikhet i vården
Annonsrekrytering
via stödföreningar,
vård och media
Strategiskt urval för att
maximera variation
N = 52 svarade
N = 35 varav 28 kvinnor
Ålder: Äldre än 17 år
Olika etnicitet,
utbildningsnivå,
arbetsförhållanden och
tid med sjukdomen
N = 8 kvinnor, de första
som anmälde sig
Ålder: 37–55 år
Symtom sedan 20 månader
till 12 år tillbaka
En inledande fokusgrupp
på 2 timmar där deltagarna
berättade sina historier (n = 6)
följt av semistrukturerade
intervjuer med samtliga
(genomsnitt 45 minuter)
Tematisk analys
Triangulering
samt diskussion
av resultaten med
stödföreningar
Edwards et al.
2007 [129]
England
Erfarenheter av att
leva med ME/CFS
Fenomenologi
Tre forskare inom
psykologi och
primärvård
Annonsrekrytering via ett
ME­nätverk för självhjälp
Deltagarna skulle ha minst
måttlig svårighetsgrad
enligt CFS/ME
Working group 2002
Förutbestämt
antal deltagare
Semistrukturerade intervjuer
med breda frågeområden i
hemmet (60–90 minuter)
IPA
Analysprocessen
dokumenterades
Deltagarna
validerade sina
individuella citat
och teman
Gilje et al.
2008 [130]
Norge
Upplevelser av
hinder för god vård
Tre forskare inom
primärvård
Via lokal
patientorganisation
N = 12 varav 10 kvinnor
Ålder: 22–54 år
(genomsnitt 41 år)
Antal år med
symtom: 1–20 år
Samtliga var sjukpensionärer
En fokusgrupp,
semistrukturerad
frågeguide
Systematisk
textkondensation
Vid en uppföljning
(5/12 deltog)
där analysen
presenterades ett
år senare förfinades
och kompletterades
analysen
Tabellen fortsätter på nästa sida
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0049.png
Tabell 6.1
Fortsättning
Författare,
år, land, ID
Hannon et al.
2012 [131]
England
Syfte
Underliggande
filosofi, forskarnas
bakgrund
Sju forskare med
bakgrund inom
psykologi, primärvård
och omvårdnad
Setting och rekrytering
Deltagare
Datainsamling
Analysmetod
kapitel 6 
upplevelser och erfarenheter av vården
49
Informera en
kommande
utbildning och
träningsinsats för
läkare i enlighet
med MRC­ramverk
för komplexa
interventioner
Annonser genom ME/
CFS­grupper och på
specialistmottagningar
N = 16 varav 11 kvinnor
Ålder: 28–64 år
Tid från diagnos: 0,5–22 år
Semistrukturerade intervjuer
där frågeguiderna utvecklades
med stöd av litteraturen
Frågor gällde diagnostisering,
support i primärvården
och resursbehov
Tematisk analys
inspirerad av
grounded theory
Oberoende
öppen kodning
Datainsamlingen
upphörde när
teoretisk mättnad
uppnåtts
Systematisk
textkondensation
som forskarna
gjorde gemensamt
Processen
dokumenterades
Larun och
Malterud
2011 [132]
Norge
Upplevelser och
erfarenheter
om träning som
kunskapsunderlag
för att förbättra
vården
Två forskare med
bakgrund inom
primärvård
Strategiskt urval från
personer som deltog i ett
behandlingsprogram med
fysioterapi och individuell
rådgivning (Counselling)
på en rehabklinik
Rekrytering via
personal på kliniken
N = 10 varav 8 kvinnor
Ålder: 40–64 år
(genomsnitt 50 år)
Tid från diagnos: 1–7 år
(genomsnitt 3,4 år)
Svårighetsgrad: Nära
maximalt värde på CSS
N = 20 varav 17 kvinnor
Ålder: 22–60 år
(genomsnitt 39 år)
Två fokusgrupper på
kliniken (60 minuter)
Frågeguiden täckte fysisk
aktivitet i bred mening
McDermott
et al. 2011
[133]
England
Förhoppningar och
förväntningar från
personer som hade
remitterats från
primärvården till
en ME/CFS­klinik
Tre forskare, varav
två med bakgrund
inom primärvård och
den tredje anställd
på ME/CFS­kliniken
ME/CFS­klinik
Samtliga personer
(n = 56) som remitterats
under 5 månader bjöds
via brev in att delta
Semistrukturerade
intervjuer per telefon innan
personerna hade besökt
kliniken för första gången
(genomsnittlig tid 45 minuter)
Frågeguiden utvecklades i
samråd med allmänläkare,
ME/CFS­specialister och
personer med ME/CFS
Konstant
komparativ analys
där datainsamling
fortsatte tills
mättnad uppnåtts
Den forskare som
var anställd på
kliniken deltog
inte i den initiala
delen av analysen
Tabellen fortsätter på nästa sida
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0050.png
Tabell 6.1
Fortsättning
Författare,
år, land, ID
Ryckeghem
et al. 2017
[134]
Belgien
Syfte
Underliggande
filosofi, forskarnas
bakgrund
Sex forskare på
sjukhus, varav två
sjuksköterskor
Setting och rekrytering
Deltagare
Datainsamling
Analysmetod
50
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
Erfarenheter och
förväntningar på
vården som underlag
för att utveckla en
roll som specialist­
sjuksköterska
Strategiskt urval
av patienter från
en avdelning för
internmedicin på ett
universitetssjukhus
I samband med att
diagnosen ställdes
N = 18 inbjöds att delta
N = 15 varav 14 kvinnor
Ålder: 33–59 år
(median 45 år)
Semistrukturerade intervjuer
Frågeguiden utvecklades
efter litteraturöversikt
Intervjuerna ägde rum
i hemmet (n = 12) eller
på kliniken (n = 3)
Tematisk analys
med öppen
kodning där
huvudforskaren
analyserade all data
Stormorken
2017 [135]
Norge
Få kunskap
om hinder och
stödfaktorer
som påverkar
sjukdomsförloppet
under de första åren
som stöd för att
förbättra vården
Två omvårdnads­
forskare samt
en forskare med
lång erfarenhet av
ME/CFS­forskning
från USA
Strategiskt urval av
personer som fått ME/
CFS efter ett utbrott
av giardia­infektion
och var inskrivna på
neurologkliniken på
ett universitetssjukhus
i Norge
N = 26 varav 19 kvinnor
Ålder: 26–59 år
(genomsnitt 40 år)
Djupintervjuer
(60–120 minuter)
4 år efter infektion
Induktiv kvalitativ
innehållsanalys
Guba & Lincolns
kriterier användes
för att öka
resultatens
trovärdighet
IPA
= Interpretative Phenomenological Analysis;
ME/CFS
= Myalgisk encefalomyelit/Kroniskt trötthetssyndrom;
NHS
= National Health Security
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0051.png
Resultat av syntesen
Syntesen resulterade i tre deskriptiva teman på nivå 3. Det första temat rörde
faktorer i vården som underlättar för personer med ME/CFS och de två andra
rörde faktorer som upplevdes som hinder i vården. Nivå 3­temat
Att få en
diagnos och ett individanpassat stöd underlättar livet
rymmer två deskriptiva
teman på nivå 2:
Diagnosen är en milstolpe som ofta innebär en lättnad
samt
Individuell rådgivning och personligt stöd är hörnstenar för att lära sig leva med
ME/CFS.
Nivå 3­temat
Processen är tung och frustrerande
bygger på tre nivå
2­teman:
Vägen till diagnos är lång och jobbig, Bristande kunskap om ME/CFS
bland läkare i primärvården kan leda till fel diagnos och olämplig behandling
och slutligen
Kamp för att få hjälp.
Nivå 3­temat
Tas inte på allvar
handlar om
läkarnas attityder till såväl sin patient som till själva tillståndet. Temat består
av två nivå 2­teman:
En upplevelse av att vara ointressant och till besvär och en
upplevelse att läkarna i primärvården inte tror att sjukdomen finns.
I det följande
avsnittet beskrivs varje nivå 2­tema. Text i kursiverad stil är representativa citat
från deltagare i de olika studierna. Vi valde att översätta citaten från engelska
för att underlätta förståelsen.
Tabell 6.2 visar ett exempel på delsteg i syntesen.
Citat
”I was going in every few
weeks and they´d ask if it was
any better and I was like no
not really and it was like okay
come back in a few weeks”
“I was starting to think it was
a brain tumour” (Brooks)
Nivå 1-tema
Långdragen
diagnostisk
process
Deskriptivt
Nivå 2-tema
Personer med ME/
CFS upplevde att
vägen till diagnos kan
vara lång och jobbig
Deskriptivt
Nivå 3-tema
Processen är tung
Tabell 6.2
Exempel på vägen
från citat till analytiskt
Nivå 3-tema.
Skrämmande
utredningar
Nivå 3. Att få en diagnos och ett
individanpassat stöd underlättar livet
Nivå 2. Diagnosen är en milstolpe som oftast innebär en lättnad
Deltagarna beskrev ofta att det var en milstolpe att få en diagnos. Den kändes
som nödvändig för att komma vidare i livet [133]. Diagnosen blev en bekräftelse
på att deras symtom var verkliga vilket var en lättnad [128,131,134,135] och
samtidigt var det en lättnad att få veta att de inte led av någon svår eller livs­
hotande sjukdom [126,133]. En deltagare sade:
”När jag fått en formell diagnos var det faktiskt en stor lättnad för mig för
jag visste åtminstone att till slut kunde jag berätta för andra vad jag led
av. Jag pratade med folk och brukade säga till dem att jag var sjuk. Då
frågade de ”vad är det du har”. Jag svarade “jag vet inte”. Och detta var
en stor psykisk påfrestning för jag hade ju alla dessa symtom. Jag visste inte
vad det var, ingen visste vad det var …”
[131]
kapitel 6 
upplevelser och erfarenheter av vården
51
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Diagnosen kunde även bli ett första steg att ändra sina levnadsvanor, något
som illustreras av följande berättelse:
”Bitarna föll på plats. Det kändes bra att få diagnosen och samtidigt råd
att faktiskt ta det lugnt, lyssna på min kropp, lägga till viloperioder och
göra saker gradvis – det hjälper inte att trycka på. Jag behövde verkligen
det budskapet”. [135]
Omvänt fanns det deltagare som upplevt att de känt ett inre tryck att fortsätta
leva som vanligt innan de fått sin diagnos [129].
Det var dock inte alla som upplevde diagnosen som en lättnad till en början.
Deltagare beskrev att de känt sig arga och rädda [127], något som förstärktes
av att deltagarna själva hade negativa uppfattningar om ME/CFS [127]. Några
beskrev att de känt att diagnosen innebar en livstidsdom [127,131]. Eller, som
en deltagare uttryckte det:
”Doktorn sa, att tro mig, jag vet vad som är fel med dig. Du behöver inte
göra något alls, gå bara hem och lägg upp fötterna. Så är det, punkt slut,
för du kommer att vara sjukskriven resten av ditt liv”.
[125]
Deltagarna betonade att diagnosen måste förmedlas med försiktighet och
omdöme och att läkaren samtidigt måste ingjuta hopp [131]. Att få höra
om personer som tillfrisknat eller förbättrats skulle kunna fungera som
uppmuntran [133].
Nivå 2. Individuell rådgivning och personligt stöd
är hörnstenar för att lära sig leva med ME/CFS
Individuell rådgivning av experter på ME/CFS upplevdes som en hjälp
[127,129,130,132,133]. Några deltagare påpekade att de skulle ha känt
mindre ångest om de hade fått råd tidigare i processen [129]. Individuella
mål och stöd för att sätta sådana uppfattades som en viktig förutsättning för
en framgångsrik behandling av symtom [127]. Det illustreras av en deltagare
som uttryckte:
”Det finns alltid en guldkant på livet. Jag brukar säga att mitt liv numera
går på halvfart och det är en ganska skön tillvaro. Och jag vet att om
jag ger mig ut i den snabba filen så kommer det att bli konsekvenser. Jag
kan välja ibland att gå ut i den snabba filen men då vet jag att det kan
komma ett återfall eller att jag kommer att ha några dagar då jag inte gör
något alls – men det är det som är planering.”
[127]
Vägledning och information i hur komplext ME/CFS är och hur olika faktorer
samverkade sågs som en väg bort från utmattningen [130]. Stöd av arbetstera­
peuter för att hitta en balans mellan vila och aktivitet var värdefullt [132]. Del­
tagare konstaterade dock att det kunde vara svårt i början att ta till sig råden från
specialister [127,132]. Råden kunde vara kontraintuitiva och skilja sig från hur
52
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
deltagarna tidigare hanterat till exempel överansträngning (”boom and bust”)
själva. En deltagare berättade:
”Jag fick ett träningsprogram som fick mig att skratta. Det var två eller tre
små axelövningar. När jag frågade fysioterapeuten om jag skulle göra dem
på mornar och kvällar, såg han allvarlig ut och sa att jag kunde göra det
två eller tre gånger i veckan om jag orkade.”
[132]
Deltagarna i några studier poängterade att det är viktigt med ett personligt stöd
i vården som kan bistå med strategier och vägledning [133­135]. En person
inom vården som kunde fungera som koordinator eller personlig coach skulle
ha varit till hjälp [132,134,135]:
”[…] för jag har inte sett samma person vid två olika tillfällen här […]
det skulle ha hjälpt mycket om det hade funnits någon som koordinerade
[…] det skulle ha gjort skillnad för mig.”
[134]
En annan form av stöd var den som deltagare som deltagit i gruppsamtal
upplevt [127]. Att tala med andra i samma situation och dela sina erfarenheter
med dem normaliserade tillståndet. En av deltagarna berättade:
”[…] att lyssna till andras berättelser och att inse att andra hade exakt
samma erfarenheter. Så jag inbillade mig inte, det var inte så att allt fanns i
mitt huvud, jag var inte svag, jag var inte patetisk, jag var inte lat.”
[127]
Nivå 3. Processen är tung och frustrerande
Nivå 2. Vägen till diagnos är lång och jobbig
Vägen till diagnos var lång och innebar prövningar för deltagarna. Dels var
diagnostiken omfattande med många utredningar och tester [125,127,129].
Dels upplevdes vissa utredningar som skrämmande, till exempel utredning för
hjärntumör [127]. Deltagarna hade inte heller någon överblick över vilka tester
som skulle genomföras som följd av bristfällig information [134].
Tiden fram till diagnos uppfattades i sig som ett ”hårt arbete” eller ”mycket,
mycket ångestladdat” [127], något som exemplifierades av en annan deltagare:
”Jag måste ha varit den enda patienten i hela världen som grät när inga
tester hittade något som var fel för jag ville bara ha något som förklarade
allt”.
[127]
Några deltagare hade upplevt problem med att diagnostiken drog ut på tiden
som följd av att läkarna inte hade tillräcklig kunskap om tillståndet [130,135].
Deltagarna upplevde därför att det var viktigt att läkare med bristande kunskap
remitterade vidare till specialister:
”På universitetssjukhuset noterade de att jag hade radat upp många neuro­
logiska symtom. De sa att nu tar vi några tester och exkluderar farliga
saker som multipel skleros och hjärntumörer”.
[130]
kapitel 6 
upplevelser och erfarenheter av vården
53
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Nivå 2. Bristande kunskap om ME/CFS bland läkare i
primärvården kan leda till fel diagnos och olämplig behandling
Deltagarna förväntade sig att sjukvården skulle ge en definitiv diagnos och en
botande behandling för deras tillstånd [126]. De kände sig alarmerade när de
insåg att läkarna inte kunde ställa någon sådan diagnos och inte heller erbjuda
någon behandling [126]. En illustration till bristande kunskap är den norska stu­
die där läkarna, enligt deltagarna, relaterat deras svåra utmattning till andra till­
stånd som utbrändhet, ätstörningar, depression eller psykiska problem i allmänhet
[135]. Å andra sidan var en deltagare osäker på om ME/CFS verkligen var den
rätta diagnosen trots allt eller om vården hade missat några utredningar [125].
En konsekvens av att läkarna bedömde att deltagarna hade andra problem var
att deltagarna fick, i deras tycke, olämpliga behandlingar. En del hade ordinerats
antidepressiva läkemedel, som de kände sig sämre av [125,135]. Andra deltagare
hade blivit rekommenderade fysisk aktivitet, något som ledde till att de flesta av
dem försämrades [130,135]. En deltagare uttryckte:
”Jag sa: Det här är galet! Jag har problem med att gå uppför en backe och
nu ska jag gå till ett träningscenter. Men OK, jag skulle försöka. Så jag
gick dit. Och efter två dagar kollapsade jag.”
[130]
Några deltagare hade erfarenheten att deras önskemål om att inte behandlas
med antidepressiva eller graderad träning (GET) sågs som en vägran att bli
behandlad överhuvudtaget [128].
Nivå 2. Kamp för att få hjälp
I studierna upplevde deltagarna en bristande kunskap och ett ointresse bland
läkare. Konsekvensen blev att patienterna eller deras anhöriga tog egna initiativ
för diagnos och behandling. Som en av studierna sammanfattade det: ”Läkarna
övergav patienterna som fick kämpa vidare på egen hand.” [128]
När sjukvården inte kunde förklara orsaken till symtomen sökte deltagarna
information om diagnos på andra håll [126]. För dem som inte fått en diagnos
var en strategi att kontakta sympatiskt inställda läkare med kunskap om
ME/CSF som rekommenderats av andra med sjukdomen [131]. En variant
var att deltagare eller anhöriga själva kontaktade specialistkliniker eller pushade
på för att bli remitterade [135], en annan att patienterna bad att få genomgå
specifika diagnostiska test [127]. En deltagare sa:
”Jag bad min doktor att remittera mig (till utmattningskliniken) eftersom
jag hade hört talas om neurologen.”
[135]
Efter diagnos upplevde en del deltagare att de lämnades att söka information
om symtomlindring själva [131,135]. Därefter kunde de försöka övertyga
läkaren om att få den behandling de ansåg sig behöva eller också fick de försöka
hitta behandling på annat håll [131]. En deltagare sa:
”Under hela tiden som jag har varit sjuk så har jag försökt göra något för
att förbättra situationen.”
[129]
54
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
En del vände sig till privata eller alternativa vårdgivare för att få tillgång till
exempelvis homeopati, massage och akupunktur [125,128,129]. Sådana
behandlingar kunde dock innebära påfrestningar på den egna ekonomin,
något som kunde leda till stress och försämrad hälsa [128,129].
Ytterligare en aspekt på svårigheterna var det rent praktiska, att det kunde bli för
ansträngande att resa till kliniken [127]. En deltagare berättade:
”Det var svårt för att det är 40 minuters restid så det var verkligen en trött­
sam resa, det blev en lång dag. Vanligen sov jag ett par dagar efteråt”.
[127]
Nivå 3. Tas inte på allvar
Nivå 2. Upplevelse av att vara ointressant och till besvär
Deltagarna upplevde oftast en brist på intresse och engagemang från läkarna
[125–131,135], ett ointresse som fortsatte även sedan diagnosen var satt [129].
Ointresset för patienternas egna erfarenheter medförde att deltagarna kände att
de inte kunde påverka valet av behandling [128].
Att inte bli trodd av sin läkare var värre att uthärda än de svåra symtomen
[130]. Deltagarna hade också erfarenheter av nedlåtande beteende som fick
dem att känna sig idiotförklarade [126]. En deltagare sa:
”[…] jag hade blivit avvisad både här och där, ja överallt och de hade fått
mig att känna mig som en idiot. Jag tycker att det borde vara förnedrande
för en allmänläkare att behandla mig på det sätt som min läkare har
gjort”.
[129]
En annan deltagare uttryckte:
”Du vet, några tror faktiskt att det vi känner enbart finns i vårt huvud
och det är ganska nedvärderande.”
[127]
Deltagarna upplevde att läkarna inte lyssnade på dem [128,135] och några
beskrev att läkarna föreföll att styras mer av sitt eget självförtroende [128,130].
En deltagare fick höra att han hade varit mer intressant om han hade haft hjärt­
problem [130]. En annan deltagare hade erfarenheten att:
”De lyssnade inte på mig för jag var inte intressant. Jag var en typisk hem­
mafru i en besvärlig ålder. Troligen klimakteriesymtom och liknade saker.”
[130]
Många gånger ledde sökandet efter diagnos till ett stort antal fruktlösa möten
[125,128,135] och relationen blev med tiden alltmer ansträngd [125,128,135].
Läkarna kunde ge intryck av att vilja bli av med patienterna så snart som möjligt
[128,130,135]. En deltagare berättade att:
”De sa, vi ska ge dig antidepressiva så du kan bara gå, gå härifrån och var
tyst någonstans.”
[128]
kapitel 6 
upplevelser och erfarenheter av vården
55
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Trots den övervägande mörka bild som deltagarna gav av sina erfarenheter av
framför allt primärvården fanns det deltagare som upplevt ljusglimtar. De hade
mött allmänläkare som visserligen inte hade någon kunskap om ME/CFS men
som hade varit vänliga och stöttande [127,129–131]. En deltagare berättade:
”Läkaren medgav att han inte kände till mycket om det för när jag
berättade om [den engelska] CFS­kliniken och andra saker bad han
mig om informationen. Han sa att han skulle ge den till andra personer
också. Så han var öppen för att få veta mer faktiskt.”
[131]
Nivå 2. Upplevelse att läkare i primärvården
inte tror att ME/CFS finns
Deltagarnas erfarenheter var att en del allmänläkare inte tror att sjukdomen
finns [125,127,128,131]. En deltagare berättade:
”Min mamma gjorde litet efterforskningar och hon frågade om det kunde
vara ME och han sa att det finns inget som heter så”.
[127]
Andra allmänläkare trivialiserade symtomen som till exempel kunde avfärdas
som tecken på förkylning eller annat virus [128]. Deltagare hade också erfaren­
heter av att allmänläkare psykologiserade symtomen [130,135]. En deltagare
mindes ett besök efter att läkaren hade uteslutit körtelfeber som orsak till
hennes besvär:
”Jag gick tillbaka till min doktor och bad henne undersöka mina öron som
jag hade värk i samtidigt som jag förklarade vilka andra symtom jag hade.
Jag sa ’på morgnarna är jag för trött för att gå upp och gå till arbetet’ och
hon sa (med ett skratt) ’åh, jag tror att du kanske har en depression’, och
jag sa ’hur blir det med öronen?’ Det var konstigt, jag fick ingen hjälp
där.”
[125]
Läkare och deltagare kunde vara oeniga om diagnosen där en del deltagare
upplevde att läkarna var överdrivet uppmärksamma på psykiska symtom
[128,130]. En deltagare beskrev:
”[…] och sedan träffade jag en läkare som var övertygad om att jag var
deprimerad. Han frågade om jag grät mycket. Men jag grät inte mer än
jag skrattade under den perioden. Så gråt var inget problem. Sedan berät­
tade jag att jag inte kunde göra någonting alls. Och, naturligtvis, då var
jag deprimerad eftersom jag inte klarade någonting eller saknade initia­
tivförmåga. Men det var inte mitt problem. Jag ville göra en massa olika
saker men så snart jag försökt blev jag uttröttad och var tvungen att gå till
sängs igen.”
[130]
56
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Validering av syntesens resultat
I sista steget av syntesen undersökte vi om fynden kunde bekräftas av någon
annan studie. Vi valde en norsk enkätstudie eftersom den hade många del­
tagare, data hade samlats in relativt nyligen och den var genomförd i ett land
med likartad vårdorganisation.
Studien baserades på svaren på en öppen fråga om vårderfarenheter i en enkät
till medlemmar i den norska ME­föreningen [145]. Enkäten skickades ut
våren 2013. Frågan besvarades av 430 personer som självrapporterade att de
hade diagnostiserats med ME/CFS. Svaren analyserades med kvalitativ inne­
hållsanalys. Författarna kom fram till sex teman:
•
•
•
•
•
•
brist på kunskap om ME/CFS, speciellt i primärvården
läkarna erkänner inte deras problem (”inte bli förstådd”)
vården tror inte att sjukdomen finns (”inte bli trodd”)
läkare och patient har olika uppfattning om förklaring till symtomen
läkarna, framför allt i primärvården, vill bli av med patienterna
(”bli avfärdad”)
att kämpa sig fram i systemet.
Samtliga dessa aspekter återfinns i vår syntes, vilket stärker tillförlitligheten
i våra fynd.
Bedömning av tillförlitligheten för teman på nivå 2
Vår bedömning av tillförlitligheten grundades på följande överväganden,
uppdelat efter domänerna i CERQual.
Risk för att metodbrister påverkar
Vi bedömde att de var låg risk för att teman på nivå 2 allvarligt påverkats av
metodbrister. En studie [134] hade måttlig risk för att fynden kunde ha påver­
kats av brister i design och genomförande medan övriga bedömdes ha låg total
risk även om de hade vissa brister. Två studier hade inte beskrivit tillräcklig
tydligt hur urvalet hade gått till [126,134] och en studie hade brister i och med
att författaren gjorde hela grundarbetet med analysen själv [134]. De oklarheter
som fanns i underlaget gällde främst forskarens roll, i vilken utsträckning fors­
karna varit reflexiva och hur de hanterat sin förförståelse [125,130,133,134].
För två av studierna bedömde vi att förförståelsen hanterats på ett acceptabelt
sätt. I den ena [130] användes systematisk textkondensering som bygger in
steg för att uppmana till reflexivitet och att analysera sin förförståelse (eng.
bracketing) [147]. Upphovspersonen till metoden var dessutom en av forskarna
i studien. I den andra nämndes inget om förförståelse men två av de tre fors­
karna är kvalitativa forskare inom omvårdnadsforskning generellt [133].
En tredje studie är mer problematisk [134]. Intervjuer och analys genomför­
des av en forskare som var sjuksköterska med intresse för studiens fråga om en
koordinerande specialistsjuksköterska för ME/CFS. Inga procedurer för att
minska risken för att processen påverkats av hennes intresse redovisades. Studien
är dock inte en betydande del av underlaget för något tema på nivå 2.
kapitel 6 
upplevelser och erfarenheter av vården
57
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Relevans
Vi bedömde att underlaget har god relevans för dagens förhållanden i Sverige,
och gjorde inga avdrag för bristande relevans för något tema på nivå 2. Samtliga
studier är genomförda i norra Europa och tre av studierna är norska. Studierna
är dessutom genomförda under de senaste tio åren. Organisationen av vården
som den beskrivs i studierna är likartad den svenska, med primärvård och
specialistvård. Specialistvården kunde skilja något i studierna, om de var neuro­
logkliniker eller särskilda mottagningar för patienter med ME/CFS. Detta
överensstämmer med situationen i Sverige.
En viktig begränsning är dock att studierna inte har kunnat rekrytera deltagare
med så svår ME/CFS att de inte orkar delta i intervjuer. Våra resultat är följakt­
ligen inte överförbara till dem.
Koherens
Vi bedömde att koherensen var acceptabel för de flesta av våra teman på nivå 2.
Vi utgår då från att underliggande originalstudier har hanterat negativa fynd på
ett bra sätt och redovisat dem. Syntesen har brister i koherens för ett tema på
nivå 2, Upplevelse av att vara ointressant. Fyra av studierna som ingår i under­
laget för temat rapporterade nämligen att några patienter hade träffat läkare
i primärvården som stöttat dem. Det leder till avdrag med ett steg för brister i
koherens.
Tillräckliga data
Vi bedömde att datan i studierna var tillräcklig för samtliga teman på nivå 2,
även om det underliggande antalet studier var få för några av dem. Vi följde
anvisningarna för CERQual [62] som ställer lägre krav på antalet inkluderade
studier för teman som är deskriptiva än för dem som innebär en högre grad av
tolkning.
Studierna hade använt sig av frågeguider för intervjuer och fokusgrupper som
medgav att deltagarna kunde uttrycka sig fritt. Författarna till studierna hade
bedömt att antalet deltagare var tillräckligt för den teori och analys de hade
valt, och studierna innehöll rika beskrivningar av deltagarnas upplevelser och
erfarenheter.
Bedömningarna sammanfattas i Tabell 6.3.
58
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0059.png
Tema nivå 3
Tema nivå 2
Antal studier
(deltagare) som
underbygger
tema på nivå 2
9 (146)
[125–129, 131,
133–135]
7 (107)
[127,129,130,
132–135]
6 (85)
[125,127,129,
130,134,135]
4 (81)
[125,128,130,135]
Tillförlitlighet
för tema på
nivå 2, enligt
CERQual
Hög
Tabell 6.3
Sammanställning av det
vetenskapliga stödet
för teman på nivå 2.
Att få en
diagnos och ett
individanpassat
stöd underlättar
livet
Personer med ME/CFS upplevde
att diagnosen är en milstolpe
som oftast innebär en lättnad
Personer med ME/CFS upplevde
att individuell rådgivning och
personligt stöd är hörnstenar för
att lära sig leva med ME/CFS
Personer med ME/CFS
upplevde att vägen till
diagnos är lång och jobbig
Personer med ME/CFS upplevde
att bristande kunskap om ME/
CFS bland läkare i primärvården
kunde leda till fel diagnos
och olämplig behandling
Personer med ME/CFS upplevde
att det var en kamp för att få hjälp
Hög
Processen
är tung och
frustrerande
Hög
Hög
7 (111)
[125–129,131,135]
8 (123)
[125–131,135]
Hög
Måttlig, med
avdrag för
bristande
koherens (–1)
Hög
Tas inte på
allvar
Personer med ME/
CFS upplevde att de var
ointressanta och till besvär
Personer med ME/CFS upplevde
att läkarna i primärvården inte
trodde att sjukdomen finns
6 (113)
[125,127,128,
130,131,135]
Enkätstudier kan bidra med kunskap
Två ytterligare studier hade samlat in erfarenheter av vården med hjälp av
strukturerade enkäter. De kan komplettera våra fynd med en uppfattning om
i vilken utsträckning personer med ME/CFS är tillfredsställda med hälso­ och
sjukvården. Båda studierna kom fram till att de flesta deltagarna upplevt brister
i framför allt i primärvården, i form av bristande kunskap och engagemang.
Deras resultat kan därmed ses som ett komplement till vår syntes.
Den ena studien genomfördes i Norge och redovisades i tre publikationer
[142–144] och riktades till personer i norska ME­föreningen som hade diagno­
sen ME/CFS. Studien avgränsades till att gälla kvinnor, eftersom få män besva­
rade enkäten. 310 kvinnor deltog, varav drygt 60 procent haft ME/CFS i mer
än tio år. Studien visade att en mindre del var tillfredsställda efter de inledande
besöken [144]. Knappt 20 procent ansåg att läkaren undersökt dem tillräck­
ligt och mer än två tredjedelar uppfattade att läkarna inte tog dem på allvar.
Däremot var drygt hälften nöjda med bemötande och delaktighet i behandling
vid tiden för enkäten, men då hade många bytt läkare [144]. Drygt en tredje­
del upplevde att deras läkare i primärvården inte informerat om resultat från
undersökningar [142]. Lika stor andel ansåg att läkaren inte koordinerade de
olika delarna av vården [142]. Nära 80 procent kände däremot att de och deras
läkare i primärvården fungerade som ett team [142]. Den tredje publikationen
kapitel 6 
upplevelser och erfarenheter av vården
59
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
redovisade uppfattningar om vårdkvaliteten generellt sett [143]. Fler var miss­
nöjda med vårdkvaliteten i primärvården (60 %) än i specialistvården (47 %)
[143].
Den andra studien rekryterade deltagare på en specialistklinik i Belgien [146].
Majoriteten av dem hade negativa upplevelser av primärvården. De hade
upplevt att deras läkare inte hade någon erfarenhet av att handlägga kronisk
trötthet. Så hade också nära två tredjedelar av deltagarna först fått en psykia­
trisk diagnos medan en fjärdedel bedömts ha en medicinsk diagnos. Hälften
av deltagarna hade bytt läkare för att få bättre behandling.
60
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
7 
Diskussion
Denna rapport har sökt svar på fyra frågor: effekter av behandlingar, prognos,
prognostiska faktorer samt vilka erfarenheter och upplevelser personer med
ME/CFS har av hälso­ och sjukvården. Sammanfattningsvis visar rapporten att
det finns betydande forskningsluckor vad gäller behandling och prognos, vilket
återspeglar de förskjutningar som ägt rum i diagnostiska kriterier för ME/CFS
under årens lopp. Resultaten stödjer också uppfattningen att det är viktigt
med en noggrann, multidisciplinär, diagnostik i och med att en del symtom
är gemensamma med andra tillstånd där det idag finns effektiva behandlingar.
Slutligen kommer det i rapporten fram att personer med ME/CFS upplever
att de ofta möter brister i sjukvården men också att sjukvården kan vara ett
stort stöd.
Vi hittade få relevanta
behandlingsstudier
Ett huvudfynd är att det saknas underlag för att bedöma effekterna av behand­
lingar som syftar till att lindra symtomen om diagnosen har ställts med stöd av
Kanadakriterierna eller ICC. Vi kunde bara identifiera fyra sådana publicerade
studier på fyra olika behandlingar och ingen av dem visade att behandlingen
kunde minska utmattning, som dock inte var det primära utfallsmåttet i vår
översikt. Däremot fann vi 38 studier som utgått från äldre kriterier, i huvudsak
Fukudakriterierna. Studierna föreföll sammantaget tyda på att graderad fysisk
aktivitet (GET) och kognitiv beteendeterapi kunde minska svårighetsgraden av
utmattning, men studierna var inte samstämmiga. Vi bedömde dessutom att
studiepopulationerna i dessa studier sannolikt till stor del inkluderat deltagare
kapitel 7 
diskussion
61
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
med stressrelaterad utmattning. Det är oklart i vilken utsträckning resultaten är
överförbara till personer som diagnostiserats enligt Kanadakriterierna eller ICC.
Därför behövs randomiserade studier som utvärderar effekter av rehabilitering
specifikt anpassade för ME/CFS diagnostiserat med Kanadakriterierna eller ICC.
Det kan noteras att två behandlingar som förekommer i Sverige inte ingick
i granskningen. Det gäller dels behandling med stafylokockvaccin, som har
undersökts i en randomiserad studie [148] som var publicerad före vår tids­
gräns, år 2004. Studien byggde på Fukudakriterierna och skulle ha exkluderats
även om tidsgränsen satts annorlunda. Dels gäller det behandling med vitamin
B12 i höga doser, som har utvärderats i två studier som båda föll utanför detta
projekts inklusionskriterier. I en liten randomiserad studie publicerad 1989
använde forskarna leverextrakt som innehöll vitamin B12 och enligt artikeln
visade sådan behandling ingen effekt jämfört med placebo [149]. Den andra
studien hade ingen kontrollgrupp utan samtliga deltagare fick vitamin B12,
vilket medför att det inte går att uttala sig om effekten [150].
Mer forskning behövs om prognos
för funktionsnedsättningar
och oförmåga till arbete
Beträffande prognos fann vi att en betydande andel av dem som diagnostiserats
med ME/CFS enligt äldre kriterier hade långvariga funktionsnedsättningar och
klarade inte att arbeta. Kanadakriterierna och kriterierna för SEID skiljer ut en
mer specifik patientpopulation, och det finns skäl att anta att de som uppfyller
de kriterierna har minst lika hög grad av funktionsnedsättning och oförmåga
till arbete som de som diagnostiserats enligt äldre kriterier. Studierna avsåg
personer som haft symtom flera år före diagnos och det är oklart om prognosen
är densamma för personer som haft symtom kort tid. Få studier hade undersökt
prognostiska faktorer för arbets­ och funktionsförmåga, och de studier som
finns utgick från olika populationer som valts ut på olika vis och som skiljer sig
åt i flera avseenden.
Det är viktigt med en noggrann,
multidisciplinär diagnostik
Vår översikt visar att även om det saknas kunskap om orsakerna bakom ME/
CFS och därmed hur sjukdomen kan diagnostiseras på ett tillförlitligt sätt,
finns det ändå möjligheter att förbättra den kliniska diagnostiken. En grund­
förutsättning är att aktuella kriterier används som ett stöd och att kriterierna
tillämpas på ett likartat sätt. Ett problem är att den kliniska tillämpningen av
kriterierna inte är operationaliserad. Flera av de symtomskattningar som behövs
för att ställa diagnos vilar på anamnesen. Det blir en tolkningsfråga för både
62
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
läkare och patient om till exempel graden av symtomförsämring är tillräcklig
eller inte för att uppfylla ett enskilt diagnostiskt kriterium. Det innebär att
diagnosens reliabilitet är oklar, oavsett vilka kriterier som används.
Litteraturen pekar vidare på att det är viktigt att det görs en noggrann, multi­
disciplinär diagnostik för att så gott det går kunna utesluta andra tillstånd.
Studierna i vår översikt visade till exempel att över hälften av dem med miss­
tänkt ME/CFS hade någon annan orsak till sina symtom, även om tidigare
medicinsk utredning inte hade påvisat någon medicinsk eller psykiatrisk
sjukdom. Det har bekräftats i ett svenskt projekt som bedrevs på Danderyds
sjukhus där ett multidisciplinärt team bedömde patienter som antingen
remitterats eller själva sökt till kliniken [151].
Patienters upplevelser av vården
tycks inte ha förändrats över tid
I den kvalitativa syntesen fann vi att personer med ME/CFS ofta upplevde att
det underlättade att få en diagnos och därmed få en bekräftelse på att deras
sjukdom var verklig och inte inbillad. Diagnosen innebar också att de kunde få
tillgång till individuellt anpassade råd och stöd för att lära sig hantera tillståndet
på bästa sätt. Men personer med ME/CFS upplevde också att läkare i primär­
vården ofta hade bristande kunskap om tillståndet, att de bemöttes med non­
chalans och ointresse och att läkarna ville bli av med dem.
Vår syntes var avgränsad till kvalitativa studier som publicerats de senaste tolv
åren för att studierna skulle avspegla sammanhang som liknar dagens svenska
förhållanden. Det finns dock äldre systematiska översikter som täcker tidigare
litteratur. Den systematiska översikten av Drachler och medarbetare [152]
inkluderade till exempel 32 studier publicerade fram till november 2007. Men
trots att vår och Drachlers översikt endast har en studie gemensam kom vi fram
till samma fynd, vilket kan tyda på inga större förändringar skett över tid. Även
en svensk uppsats från utbildningen för fysioterapeuter i Stockholm från 2012
ger en liknande bild [153]. Sex personer som djupintervjuades upplevde att
kunskapen och bemötandet i vården var bristfälliga. I likhet med fynden i vår
översikt hade till exempel några uppfattat att de fått uppmaningen att börja
motionera, vilket de kände hade lett till att de försämrats.
Vår syntes var också avgränsad till att utforska patienternas perspektiv. Ett antal
studier har undersökt upplevelser och erfarenheter bland läkare i primärvården,
och studier fram till 2013 har ingått i en metasyntes av Bayliss och medarbetare
[154]. Syftet var att utforska hinder för diagnos och behandling av ME/CFS
i primärvården. Författarna identifierade fyra hinder som kan hjälpa till att
förklara den handläggning och det bemötande personer med ME/CFS upplever
att de får.
Det första hindret var att både patienter och läkare har ett biomedicinskt
synsätt på sjukdom. Läkarna drog slutsatsen att det inte finns någon ”verklig”
kapitel 7 
diskussion
63
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
sjukdom eftersom det inte finns någon identifierbar patologi. Läkarna satte
istället psykiatriska diagnoser eller ansåg att patienterna somatiserade (gav
uttryck för sociala och känslomässiga problem i form av fysiska symtom).
Det andra hindret var dålig kommunikation mellan patient och läkare. En
orsak till det var att läkarna kunde känna sig otillfredsställda över att inte kunna
ge en biomedicinsk diagnos och tillhörande behandling och därför försökte
avlägsna sig från patienten.
Det tredje hindret var att läkarna upplevde att de inte hade fått tillräcklig
utbildning om ME/CFS och att de hade en negativ, stereotyp bild av att de
som drabbas av ME/CFS är hypokondriker, omotiverade eller svåra att hjälpa.
Det fjärde hindret, som bland annat identifierats i en svensk studie [155],
var att ME/CFS har låg status och att patienterna därmed får låg prioritet.
Men Bayliss visade också goda exempel från litteraturen på läkare som undan­
röjt hindren genom ett partnerskap med patienten och ett mer flexibelt synsätt.
Det ligger i linje med vårt fynd att några deltagare i studierna hade mött läkare
som upplevts som hjälpsamma och stödjande.
I väntan på fler studier behövs stöd
till så god livskvalitet som möjligt
Slutligen vill vi poängtera att avsaknad av vetenskapligt stöd för en behandling
inte nödvändigtvis innebär att behandlingen saknar effekt. I avvaktan på ett
bättre kunskapsläge är det viktigt att stödja patienterna till så god livskvalitet,
aktivitetsförmåga och delaktighet i samhället som möjligt även om funktions­
förmågan ofta inte kan påverkas. I och med att tillståndet är relativt ovanligt,
jämfört med till exempel stressrelaterad utmattning eller kronisk smärta, är
det sannolikt en fördel med specialiserade mottagningar som har möjlighet att
kontinuerligt följa den internationella kunskapsutvecklingen och omsätta den
i praktiken. Sådana specialiserade mottagningar skulle också kunna ge bättre
möjlighet för att samla in data kring sjukdomens förekomst och förlopp och
bättre möjlighet att bedriva studier kring mekanismer, behandling och rehabi­
litering. Sådan forskning skulle kunna bidra till förbättrade diagnoskriterier
som baseras på empiriska data utifrån longitudinella studier av jämförbara
patientpopulationer och inte endast konsensus från expertpaneler.
64
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
8 
Projektgrupp och
externa granskare
Projektgrupp
Sakkunniga
 
dr, specialist i rehabiliterings­
medicin, Institutionen för Neuro­
biologi, Vårdvetenskap och Samhälle,
Karolinska Institutet samt överläkare,
ME/CFS­mottagningen, Neurolo­
giska Rehabiliteringskliniken,
Stora Sköndal (behandling, prognos
och prognostiska faktorer)
 
docent, leg läkare, SBU
(prognos och prognostiska faktorer)
Rådgivare differentialdiagnostik
 
professor, Institutionen för kliniska vetenskaper, Karolinska Institutet/
Danderyds sjukhus: Karolinska Institutet/Danderyds sjukhus, Stockholm
kapitel 8 
projektgrupp och externa granskare
65
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
SBU
 
projektledare (ansvarig för kapitel
om upplevelser i sjukvården)
 
projektadministratör
 
 
biträdande projektledare
(delansvarig för kapitel om
upplevelser i sjukvården)
informationsspecialist
 
informationsspecialist
Externa granskare
SBU anlitar externa granskare av sina rapporter. Dessa har kommit med
värdefulla kommentarer, som i hög grad bidragit till att förbättra rapporten.
I slutversionen av rapporten är det möjligt att SBU inte kunnat tillgodose alla
ändrings­ eller tilläggsförslag från de externa granskarna, bland annat därför att
de inte alltid varit samstämmiga. De externa granskarna står därför inte nöd­
vändigtvis bakom samtliga slutsatser eller andra texter i rapporten.
Externa granskare har varit:
 
med dr och överläkare, Institutet
för stressmedicin ISM, Göteborg
(avsnittet om prognos och
prognostiska faktorer)
  
docent i allmänmedicin och distrikts­
läkare, Närhälsan FoU­centrum,
Skaraborg
 
 
med dr, Karolinska Institutet,
Stockholm
professor, Mälardalens högskola,
Akademin för hälsa, vård och välfärd,
Västerås
Bindningar och jäv
Sakkunniga och granskare har i enlighet med SBU:s krav inlämnat deklaration
rörande bindningar och jäv. Dessa dokument finns tillgängliga på SBU:s kansli.
SBU har bedömt att de förhållanden som redovisas där är förenliga med kraven
på saklighet och opartiskhet.
I arbetet med att relevans­ och kvalitetsgranska studier bedömde de sakkunniga
inte artiklar där de själva var första författare, medförfattare eller på annat sätt
var jäviga.
66
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
9 
Kvalitativ
metodik
Metaanalys
Ordförklaringar
Ett sätt att utföra en studie som inte i första hand besvarar frågor
genom siffermässiga resultat utan som tolkar händelser och utvecklar
begreppsmässiga strukturer. Det vanligaste arbetssättet är
omfattande intervjuer.
En metaanalys är en metod för att göra en samlad bedömning av ett
antal jämförande primärstudier genom att statistiskt sammanföra deras
resultat. Metaanalysen redovisar samtliga resultat i form av ett jämförande
resultatmått (t.ex. oddskvot) med tillhörande konfidensintervall samt, genom
en statistisk sammanslagning av resultaten, ett samlat resultatmått med
tillhörande konfidensintervall. Vanligen presenteras även ett skogsdiagram
(forest plot). Proceduren ger en överblick över tillgängliga resultat och
deras samstämmighet (homogenitet). De summerade jämförelsemåtten
ger en sammanfattande uppfattning om huruvida publikationerna visat att
en metod är bättre än en annan metod (eller bättre än ingen åtgärd alls).
En behandling som avses vara biologiskt overksam och som används för
jämförelse av effekter och biverkningar med dito hos aktiv behandling.
Den vanligaste formen av placebo är overksamma läkemedelsberedningar
(till exempel ”blindtabletter”), men placeboåtgärder kan ibland
användas vid prövning av kirurgi, sjukgymnastik med mera.
En klinisk undersökning utförs i regel på ett urval ur en population,
det vill säga en grupp personer som har något gemensamt, till
exempel att de har en viss diagnos, är kända vid en viss mottagning,
inte bor alltför långt bort, accepterar att delta i undersökningen
och uppfyller dennas inklusions­ och exklusionskriterier. En
sådan urvalsgrupp kan också kallas en (studie)population.
Ett testresultat eller annat förhållande som anses kunna utsäga något
om framtida skeenden, till exempel att individen löper ökad risk att få
viss sjukdom.
Prevalens betyder ungefär sjukdomsförekomst: antalet personer som
vid en viss tidpunkt har en viss sjukdom. Uttrycks till exempel som antal
sjuka per 1 000 personer eller som andel av hela landets befolkning.
Placebo
Population
Prediktor
Prevalens
kapitel 9 
ordförklaringar
67
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Randomiserad
kontrollerad
studie (RCT)
En randomiserad kontrollerad studie (RCT) är en klinisk undersökning
av effekten av en behandling. Studien kännetecknas av att patienterna
fördelas slumpmässigt till att antingen få behandlingen man vill undersöka
eller en kontrollbehandling. Randomisering innebär slumpmässig
fördelning av deltagarna mellan grupperna i en undersökning.
Ett tillstånd där en patient har medicinskt svårförklarliga symtom
(medically unexplained physical symptoms, MUPS/MUS). Med
detta menas sjukdomar där de fysiska symtomen inte kan förklaras
med hjälp av hittills tillgängliga medicinska tester. Patienterna
kan själva ha olika förklaringsmodeller för sina symtom.
En systematisk översikt är en kunskapssammanställning av primärstudier
avseende en tydlig och avgränsad fråga. För att göra en systematisk översikt
används en strukturerad och transparent metod för att finna, välja ut,
kritiskt bedöma samt sammanfatta studier relevanta för frågeställningen.
En bra systematisk översikt följer vissa principer som ska minimera
riskerna för att slump eller godtycklighet påverkar slutsatserna. Hit hör:
• en preciserad fråga/problem
• reproducerbarhet: redovisning av urvalskriterier
(inklusions­ och exklusionskriterier)
• systematisk sökning efter all relevant litteratur
• kvalitetsgranskning av samtliga studier som uppfyller urvalskriterierna
• extraktion av data och tabellering från de
studier som har kvalitetsgranskats
• sammanvägning av resultaten i till exempel en metaanalys
• en bedömning av hur välgrundade resultaten är (evidensgradering).
Somatisering
Systematisk
översikt
68
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
10 
1.
2.
3.
4.
Referenser
Acheson ED. Benign myalgic encephalo­
myelitis. Lancet 1957;272:834­5.
Galpine JF, Brady C. Benign myalgic
encephalomyelitis. Lancet 1957;272:
757­8.
7.
Leone SS, Wessely S, Huibers MJ,
Knottnerus JA, Kant I. Two sides of the
same coin? On the history and phenom­
enology of chronic fatigue and burnout.
Psychol Health 2011;26:449­64.
Stormorken E JL, Kirkevold M.
Factors impacting the illness trajectory
of post­infectious fatigue syndrome: a
qualitative study of adults’ experiences.
BMC Public Health 2017;17:952.
Engel G. The need for a new medical
model: A challenge for biomedicine.
Science 1977;196:129­36.
8.
Holmes GP, Kaplan JE, Gantz NM,
Komaroff AL, Schonberger LB, Straus
SE et al. Chronic Fatigue Syndrome: a
working case definition. Ann Intern Med
1988:387­9.
9.
Committee on the Diagnostic Criteria
for Myalgic Encephalomyelitis/Chronic
Fatigue Syndrome; Board on the Health
of Select Populations; Institute of Medi­
cine. Beyond myalgic encephalomyelitis/
chronic fatigue syndrome: Redefining an
illness. Washington, DC: The National
Academies; 2015.
White P. What causes prolonged fatigue
after infectious mononucleosis: and does
it tell us anything about chronic fatigue
syndrome? J Infect Dis 2007;196:4­5.
Borsini A HN, Mondelli V, Chalder T,
Pariante CM. Childhood stressors in
the development of fatigue syndromes:
a review of the past 20 years of research.
Psychol Med 2014;44:1809­23.
10. Geraghty KJ, Blease C. Myalgic encepha­
lomyelitis/chronic fatigue syndrome and
the biopsychosocial model: a review of
patient harm and distress in the medical
encounter. Disabil Rehabil 2018:1­10.
11. Blomberg J, Gottfries CG, Elfaitouri A,
Rizwan M, Rosen A. Infection elicited
autoimmunity and myalgic encepha­
lomyelitis/chronic fatigue syndrome:
An explanatory model. Front Immunol
2018;9:229.
12. Schutzer SE, Angel TE, Liu T,
Schepmoes AA, Clauss TR, Adkins JN
et al. Distinct cerebrospinal fluid pro­
5.
6.
kapitel 10  referenser
69
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
teomes differentiate post­treatment lyme
disease from chronic fatigue syndrome.
In: PLoS One; 2011.
13. Moneghetti KJ, Skhiri M, Contrepois K,
Kobayashi Y, Maecker H, Davis M, et al.
Value of circulating cytokine profiling
during submaximal exercise testing
in myalgic encephalomyelitis/chronic
fatigue syndrome. Sci Rep 2018;8:2779.
14. Fluge O, Mella O, Bruland O, Risa K,
Dyrstad SE, Alme K, et al. Metabolic
profiling indicates impaired pyruvate
dehydrogenase function in myalgic
encephalopathy/chronic fatigue syn­
drome. JCI Insight 2016;1:e89376.
15. Siessmeier T NW, Hardt J,
Schreckenberger M, Egle UT,
Bartenstein P. Observer independent
analysis of cerebral glucose metabolism
in patients with chronic fatigue syn­
drome. J Neurol Neurosurg Psychiatry
2003;74:922­8.
16. Nakatomi Y MK, Ishii A, Wada Y,
Tanaka M, Tazawa S, Onoe K et al.
Neuroinflammation in patients with
chronic fatigue syndrome/myalgic ence­
phalomyelitis: An ¹¹C­(R)­PK11195
PET Study. J Nucl Med 2014;55:
945­50.
17. Elfaitouri A HB, Bölin­Wiener A,
Wang Y, Gottfries CG, Zachrisson O,
Pipkorn R et al. Epitopes of microbial
and human heat shock protein 60 and
their recognition in myalgic encephalo­
myelitis. PLoS One 2013;8.
18. Loebel M GP, Heidecke H, Bauer S,
Hanitsch LG, Wittke K, et al. Anti­
bodies to beta adrener­ gic and musca­
rinic cholinergic receptors in patients
with Chronic Fatigue Syndrome. Brain
Behav Immun 2016;52:32­9.
19. Scheibenbogen C LM, Freitag H,
Krueger A, Bauer S, Antelmann M, et al.
Immunoadsorption to remove ß2 adren­
ergic receptor antibodies in Chronic
Fatigue Syndrome CFS/ME. PLoS ONE
2018;13.
20. Stevens S, Snell C, Stevens J, Keller B,
VanNess JM. Cardiopulmonary exercise
test methodology for assessing exertion
intolerance in myalgic encephalomy­
elitis/chronic fatigue syndrome. Front
Pediatr 2018;6:242.
21. Hodges LD, Nielsen T, Baken D.
Physiological measures in participants
with chronic fatigue syndrome, multiple
sclerosis and healthy controls following
repeated exercise: a pilot study. Clin
Physiol Funct Imaging 2018;38:639­44.
22. National Institute of Health. NIH ME/
CFS Clinical Study. https://www.nih.
gov/mecfs/nih­me­cfs­clinical­study;
2018.
23. National Institute of Health. NIH
announces centers for myalgic ence­
phalomyelitis/chronic fatigue syndrome
research. nih­announces­centers­
myalgic­encephalomyelitis­chronic­
fatigue­syndrome­research; 2018.
24. Hardcastle SL, Brenu EW, Johnston S,
Staines D, Marshall­Gradisnik S. Sever­
ity Scales for Use in Primary Health Care
to Assess Chronic Fatigue Syndrome/
Myalgic Encephalomyelitis. Health Care
Women Int 2016;37:671­86.
25. Castro­Marrero J, Faro M, Aliste L, Sáez­
Francàs N, Calvo N, Martínez­Martínez
A, et al. Comorbidity in chronic fatigue
syndrome/myalgic encephalomyelitis:
A nationwide population­based cohort
study. Psychosomatics 2017;58:533­43.
26. Nørregaard J BP, Prescott E, Jacobsen S,
Danneskiold­Samsøe B. A four­year
follow­up study in fibromyalgia. Rela­
tionship to chronic fatigue syndrome.
Scand J Rheumatol 1993;22:35­8.
27. Donnachie E, Schneider A, Mehring M,
Enck P. Incidence of irritable bowel
syndrome and chronic fatigue following
GI infection: a population­level study
using routinely collected claims data.
Gut 2018;67:1078­86.
28. Persson R WK, Hanevik K, Eide GE,
Langeland N, Rortveit G. . The relation­
ship between irritable bowel syndrome,
functional dyspepsia, chronic fatigue and
overactive bladder syndrome: a con­
trolled study 6 years after acute gastro­
intestinal infection. BMC Gastroenterol
2015;10:66.
29. Maes M LJ, Geffard M, Berk M. vidence
for the existence of Myalgic Encephalo­
myelitis/Chronic Fatigue Syndrome
(ME/CFS) with and without abdominal
discomfort (irritable bowel) syndrome.
Neuro Endocrinol Lett 2014;35:445­53.
70
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
30. Mariman A, Delesie L, Tobback E,
Hanoulle I, Sermijn E, Vermeir P, et
al. Undiagnosed and comorbid disor­
ders in patients with presumed chronic
fatigue syndrome. J Psychosom Res
2013;75:491­6.
31. Carruthers BM, van de Sande MI, De
Meirleir KL, Klimas NG, Broderick G,
Mitchell T, et al. Myalgic encephalomy­
elitis: International Consensus Criteria.
J Intern Med 2011;270:327­38.
32. Social Security Administration. Pro­
viding medical evidence for individuals
with myalgic encephalomyelitis/chronic
fatigue syndrome (ME/CFS). USA;
2018.
33. Brurberg KG, Fonhus MS, Larun L,
Flottorp S, Malterud K. Case definitions
for chronic fatigue syndrome/myalgic
encephalomyelitis (CFS/ME): a system­
atic review. BMJ Open 2014;4:e003973.
34. Fukuda K, Straus SE, Hickie I,
Sharpe MC, Dobbins JG, Komaroff A.
The chronic fatigue syndrome: a com­
prehensive approach to its definition
and study. International Chronic Fatigue
Syndrome Study Group. Ann Intern
Med 1994;121:953­9.
35. Carruthers BM JA, de Meirleir KL,
Peterson DL, Klimas NG, Lerner AM,
Bested AC, et al. Myalgic encephalomy­
elitis/chronic fatigue syndrome: Clinical
working case definition, diagnostic and
treatment protocols. J Chronic Fatigue
Syndrome 2003;11.
36. Jason LA, Sunnquist M, Brown A,
Newton JL, Strand EB, Vernon SD.
Chronic Fatigue Syndrome versus
Systemic Exertion Intolerance Disease.
Fatigue 2015;3:127­41.
37. Brown AA, Jason LA. Validating a
measure of myalgic encephalomyelitis/
chronic fatigue syndrome sympto­
matology. Fatigue 2014;2:132­52.
38. Nacul LC, Lacerda EM, Pheby D,
Campion P, Molokhia M, Fayyaz S, et al.
Prevalence of myalgic encephalomyelitis/
chronic fatigue syndrome (ME/CFS)
in three regions of England: a repeated
cross­sectional study in primary care.
BMC Med 2011;9:91.
39. Johnston SC, Staines DR, Marshall­
Gradisnik SM. Epidemiological char­
acteristics of chronic fatigue syndrome/
myalgic encephalomyelitis in Australian
patients. Clin Epidemiol 2016;8:
97­107.
40. Newton JL MH, Scott A, Hoad A,
Spickett G. The Newcastle NHS
Chronic Fatigue Syndrome Service:
not all fatigue is the same. J R Coll
Physicians Edinb 2010;40:304­7.
41. Devasahayam A, Lawn T, Murphy M,
White PD. Alternative diagnoses to
chronic fatigue syndrome in referrals
to a specialist service: service evaluation
survey. JRSM Short Rep 2012;3:4.
42. Socialstyrelsen. Utmattningssyndrom –
Stressrelaterad psykisk ohälsa; 2003.
43. Grossi G, Perski A, Osika W, Savic I.
Stress­related exhaustion disorder­­
clinical manifestation of burnout?
A review of assessment methods, sleep
impairments, cognitive disturbances,
and neuro­biological and physiological
changes in clinical burnout. Scand J
Psychol 2015;56:626­36.
44. Besèr A SK, Wahlberg K, Peterson U,
Nygren A, Asberg M. Construction
and evaluation of a self rating scale for
stress­induced exhaustion disorder, the
Karolinska Exhaustion Disorder Scale.
Scand J Psychol 2014;55:72­82.
45. Wallensten J, Asberg M, Nygren A,
Szulkin R, Wallen H, Mobarrez F,
et al. Possible Biomarkers of Chronic
Stress Induced Exhaustion – A Longi­
tudinal Study. PLoS One 2016;
11:e0153924.
46. Wolfe F, Smythe HA, Yunus MB,
Bennett RM, Bombardier C, Golden­
berg DL, et al. The American College
of Rheumatology 1990 Criteria for the
Classification of Fibromyalgia. Report
of the Multicenter Criteria Committee.
Arthritis Rheum 1990;33:160­72.
47. Wolfe F, Clauw DJ, Fitzcharles MA,
Goldenberg DL, Hauser W, Katz RL,
et al. 2016 Revisions to the 2010/2011
fibromyalgia diagnostic criteria. Semin
Arthritis Rheum 2016;46:319­29.
48. Sharpe MC, Archard LC, Banatvala JE,
Borysiewicz LK, Clare AW, David A, et
al. A report­­chronic fatigue syndrome:
guidelines for research. J R Soc Med
1991;84:118­21.
kapitel 10  referenser
71
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
49. Furberg H, Olarte M, Afari N, Goldberg
J, Buchwald D, Sullivan PF. The preva­
lence of self­reported chronic fatigue in
a U.S. twin registry. J Psychosom Res
2005;59:283­90.
50. Rusu C, Gee ME, Lagace C, Parlor M.
Chronic fatigue syndrome and fibromy­
algia in Canada: prevalence and associ­
ations with six health status indicators.
Health Promot Chronic Dis Prev Can
2015;35:3­11.
51. Socialstyrelsen. Internationell statis­
tisk klassifikation av sjukdomar och
relaterade hälsoproblem. Systematisk
förteckning Svensk version 2016.
Del 1 (3). Svensk version av Interna­
tional Statistical Classification of
Diseases and Related Health
Problems, Tenth Revision (ICD­10).
http://apps.who.int/iris/bitstream/
handle/10665/246208/
9789175553801­V1­part1­swe.pdf;
jsessionid=0AE99E57D5CFA82F4B­
DE0AFD017A2440?sequence=11; 2016.
52. Moher D, Liberati A, Tetzlaff J,
Altman DG, Group P. Preferred report­
ing items for systematic reviews and
meta­analyses: the PRISMA statement.
Int J Surg 2010;8:336­41.
53. Tong A, Flemming K, McInnes E,
Oliver S, Craig J. Enhancing transpar­
ency in reporting the synthesis of qual­
itative research: ENTREQ. BMC Med
Res Methodol 2012;12:181.
54. Statens beredning för medicinsk och
social utvärdering (SBU). SBU:s hand­
bok: Utvärdering av metoder i hälso­ och
sjukvården och insatser i socialtjänsten.
Stockholm; 2017.
55. Sterne JA, Hernan MA, Reeves BC,
Savovic J, Berkman ND, Viswanathan
M, et al. ROBINS­I: a tool for assessing
risk of bias in non­randomised studies of
interventions. BMJ 2016;355:i4919.
56. Thomas J, Harden A. Methods for the
thematic synthesis of qualitative research
in systematic reviews. BMC Med Res
Methodol 2008;8:45.
57. Guyatt G, Oxman AD, Akl EA,
Kunz R, Vist G, Brozek J, et al. GRADE
guidelines: 1. Introduction­GRADE evi­
dence profiles and summary of findings
tables. J Clin Epidemiol 2011;64:
383­94.
58. Lewin S GC, Munthe­Kaas H,
Carlsen B, Colvin CJ, Gulmezoglu M,
Noves J, et al. Using qualitative evidence
in decision making for health and social
interventions: an approach to assess
confidence in findings from qualitative
evidence syntheses. PLoS Med 2015;12.
59. Munthe­Kaas H, Bohren MA,
Glenton C, Lewin S, Noyes J, Tuncalp O,
et al. Applying GRADE­CERQual to
qualitative evidence synthesis findings­
paper 3: how to assess methodological
limitations. Implement Sci 2018;13:9.
60. Colvin CJ, Garside R, Wainwright M,
Munthe­Kaas H, Glenton C, Bohren
MA, et al. Applying GRADE­CERQual
to qualitative evidence synthesis find­
ings­paper 4: how to assess coherence.
Implement Sci 2018;13:13.
61. Noyes J, Booth A, Lewin S, Carlsen B,
Glenton C, Colvin CJ, et al. Applying
GRADE­CERQual to qualitative evi­
dence synthesis findings­paper 6: how to
assess relevance of the data. Implement
Sci 2018;13:4.
62. Glenton C, Carlsen B, Lewin S,
Munthe­Kaas H, Colvin CJ, Tuncalp O,
et al. Applying GRADE­CERQual to
qualitative evidence synthesis findings­
paper 5: how to assess adequacy of data.
Implement Sci 2018;13:14.
63. Montoya JG, Kogelnik AM,
Bhangoo M, Lunn MR, Flamand L,
Merrihew LE, et al. Randomized clinical
trial to evaluate the efficacy and safety of
valganciclovir in a subset of patients with
chronic fatigue syndrome. J Med Virol
2013;85:2101­9.
64. Nilsson MKL, Zachrisson O,
Gottfries CG, Matousek M, Peilot B,
Forsmark S, et al. A randomised
controlled trial of the monoaminergic
stabiliser (−)­OSU6162 in treatment
of myalgic encephalomyelitis/chronic
fatigue syndrome. Acta Neuropsychiatrica
2017:1­10.
65. Pinxsterhuis I, Sandvik L, Strand EB,
Bautz­Holter E, Sveen U. Effectiveness
of a group­based self­management
program for people with chronic fatigue
syndrome: a randomized controlled trial.
Clin Rehabil 2017;31:93­103.
66. Witham MD, Adams F, McSwiggan S,
Kennedy G, Kabir G, Belch JJF, et al.
72
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
Effect of intermittent vitamin D3 on
vascular function and symptoms in
chronic fatigue syndrome­­a randomised
controlled trial. Nutr Metab Cardiovasc
Dis 2015;25:287­94.
67. Friedberg F, Adamowicz J, Caikauskaite
I, Seva V, Napoli A. Efficacy of two
delivery modes of behavioral self­man­
agement in severe chronic fatigue syn­
drome. Fatigue 2016;4:158­74.
68. Hall DL, Lattie EG, Milrad SF, Czaja S,
Fletcher MA, Klimas N, et al. Tele­
phone­administered versus live group
cognitive behavioral stress management
for adults with CFS. J Psychosom Res
2017;93:41­7.
69. Nunez M F­SJ, Nunez E, Fernandez­
Huerta JM, Godas­Sieso T, Gomez­
Gil E. Health­related quality of life in
patients with chronic fatigue syndrome:
group cognitive behavioural therapy and
graded exercise versus usual treatment.
A randomised controlled trial with
1 year of follow­up. Clin Rheumatol
2011;30:381­9.
70. Clark LV, Pesola F, Thomas JM,
Vergara­Williamson M, Beynon M,
White PD. Guided graded exercise
self­help plus specialist medical care
versus specialist medical care alone for
chronic fatigue syndrome (GETSET):
a pragmatic randomised controlled
trial. Lancet (London, England)
2017;390:363­73.
71. Fernie BA, Murphy G, Wells A,
Nikcevic AV, Spada MM. Treatment
outcome and metacognitive change
in CBT and GET for chronic fatigue
syndrome. Behav Cogn Psychother
2016;44:397­409.
72. Kos D, van Eupen I, Meirte J,
Van Cauwenbergh D, Moorkens G,
Meeus M, et al. Activity pacing self­
management in chronic fatigue syn­
drome: A randomized controlled trial.
Am J Occup Ther 2015;69:6905290020.
73. Marques MM, de Gucht V, Leal I,
Maes S. Efficacy of a randomized
controlled self­regulation based physical
activity intervention for chronic fatigue:
Mediation effects of physical activity
progress and self­regulation skills.
J Psychosom Res 2017;94:24­31.
74. Moss­Morris R, Sharon C, Tobin R,
Baldi JC. A randomized controlled
graded exercise trial for chronic fatigue
syndrome: outcomes and mechanisms
of change. J Health Psychol 2005;
10:245­59.
75. Wallman KE, Morton AR,
Goodman C, Grove R, Guilfoyle AM.
Randomised controlled trial of graded
exercise in chronic fatigue syndrome.
Med J Aust 2004;180:444­8.
76. White P, Chalder T, Sharpe M. The
PACE trial: Results of a large trial
of nonpharmacological treatments.
J Psychosom Res 2011;70:622.
77. Burgess M, Andiappan M, Chalder T.
Cognitive behaviour therapy for chronic
fatigue syndrome in adults: face to face
versus telephone treatment: a rando­
mized controlled trial. Behav Cogn
Psychother 2012;40:175­91.
78. Friedberg F, Napoli A, Coronel J,
Adamowicz J, Seva V, Caikauskaite I,
et al. Chronic fatigue self­manage­
ment in primary care: a randomized
trial. Psychosom Med 2013;75:
650­7.
79. Hlavaty LE, Brown MM, Jason LA.
The effect of homework compliance
on treatment outcomes for participants
with myalgic encephalomyelitis/chronic
fatigue syndrome. Rehabil Psychol 2011;
56:212­8.
80. Janse A, Worm­Smeitink M,
Bleijenberg G, Donders R, Knoop H.
Efficacy of web­based cognitive­be­
havioural therapy for chronic fatigue
syndrome: randomised controlled
trial. Br J Psychiatry 2018;212:
112­8.
81. Knoop H, Van Der Meer JWM,
Bleijenberg G. Guided self­instructions
for people with chronic fatigue syn­
drome: Randomised controlled trial.
Br J Psychiatry 2008;193:340­1.
82. O’Dowd H, Gladwell P, Rogers CA,
Hollinghurst S, Gregory A. Cognitive
behavioural therapy in chronic fatigue
syndrome: A ramdomised controlled
trial of an outpatient group programme.
Health Technology Assessment 2006;
10:iii­51.
kapitel 10  referenser
73
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
83. Rimes K, Wingrove J. Mindful­
ness­based cognitive therapy for people
with chronic fatigue syndrome still expe­
riencing excessive fatigue after cognitive
behaviour therapy: a pilot randomized
study. In: Clin Psychol Psychother
2013;20:107­17.
84. Wearden AJ, Dowrick C, Chew­
Graham C, Bentall RP, Morriss RK,
Peters S, et al. Nurse led, home based
self help treatment for patients in
primary care with chronic fatigue
syndrome: Randomised controlled
trial. BMJ (Online) 2010;340:959.
85. Wiborg JF, van Bussel J, van Dijk A,
Bleijenberg G, Knoop H. Randomised
controlled trial of cognitive behaviour
therapy delivered in groups of patients
with chronic fatigue syndrome.
Psychother Psychosom 2015;84:
368­76.
86. Windthorst P, Mazurak N, Kuske M,
Hipp A, Giel KE, Enck P, et al. Heart
rate variability biofeedback therapy and
graded exercise training in manage­
ment of chronic fatigue syndrome: An
exploratory pilot study. J Psychosom Res
2017;93:6­13.
87. Vos­Vromans DCWM, Smeets RJEM,
Huijnen IPJ, Köke AJA, Hitters
WMGC, Rijnders LJM, et al. Multi­
disciplinary rehabilitation treatment
versus cognitive behavioural therapy for
patients with chronic fatigue syndrome:
A randomized controlled trial. J Intern
Med 2016;279:268­82.
88. Tummers M, Knoop H, Bleijenberg G.
Effectiveness of stepped care for chronic
fatigue syndrome: a randomized non­
inferiority trial. J Consult Clin Psychol
2010;78:724­31.
89. Arnold LM, Blom TJ, Welge JA,
Mariutto E, Heller A. A randomized,
placebo­controlled, double­blinded
trial of duloxetine in the treatment of
general fatigue in patients with chronic
fatigue syndrome. Psychosomatics
2015;56:242­53.
90. Fluge O, Bruland O, Risa K, Storstein
A, Kristoffersen EK, Sapkota D, et al.
Benefit from B­lymphocyte depletion
using the anti­CD20 antibody rituximab
in chronic fatigue syndrome. A double­
blind and placebo­controlled study. PloS
one 2011;6:e26358.
91. Montoya JG, Anderson JN, Adolphs
DL, Bateman L, Klimas N, Levine SM,
et al. KPAX002 as a treatment for myal­
gic encephalomyelitis/chronic fatigue
syndrome (ME/CFS): A prospective,
randomized trial. Int J Clin Exp Med
2018;11:2890­900.
92. Pardini M, Guida S, Primavera A,
Krueger F, Cocito L, Gialloreti LE.
Amisulpride vs. fluoxetine treatment
of Chronic Fatigue Syndrome: A pilot
study. Eur Neuropsychopharmacol
2011;21:282­6.
93. Roerink ME, Bredie SJH, Heijnen M,
Dinarello CA, Knoop H, Van der Meer
JWM. Cytokine Inhibition in Patients
With Chronic Fatigue Syndrome: A
Randomized Trial. Ann Intern Med
2017;166:557­64.
94. Strayer DR, Carter WA, Stouch BC,
Stevens SR, Bateman L, Cimoch PJ, et
al. A double­blind, placebo­controlled,
randomized, clinical trial of the TLR­3
agonist rintatolimod in severe cases of
chronic fatigue syndrome. PloS one
2012;7:e31334.
95. The GK, Bleijenberg G, Buitelaar JK,
van der Meer JW. The effect of ondan­
setron, a 5­HT3 receptor antagonist, in
chronic fatigue syndrome: a random­
ized controlled trial. J Clin Psychiatry
2010;71:528­33.
96. Castro­Marrero J, Cordero MD,
Segundo MJ, Sáez­Francàs N, Calvo N,
Román­Malo L, et al. Does oral coen­
zyme Q10 plus NADH supplementation
improve fatigue and biochemical para­
meters in chronic fatigue syndrome?
Antioxid Redox Signal 2015;22:679­85.
97. Fukuda S, Nojima J, Kajimoto O,
Yamaguti K, Nakatomi Y, Kuratsune H,
et al. Ubiquinol­10 supplementation
improves autonomic nervous function
and cognitive function in chronic fatigue
syndrome. BioFactors 2016;42:431­40.
98. Ostojic SM, Stojanovic M, Drid P,
Hoffman JR, Sekulic D, Zenic N.
Supplementation with guanidinoacetic
acid in women with Chronic Fatigue
Syndrome. Nutrients 2016;8:72.
99. Chan JSM, Ho RTH, Wang C­W,
Yuen LP, Sham JST, Chan CLW. Effects
of qigong exercise on fatigue, anxiety,
and depressive symptoms of patients
74
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
with chronic fatigue syndrome­like
illness: a randomized controlled trial.
Evid Based Complement Alternat Med
2013;2013:485341.
100. Kim HG, Cho JH, Yoo SR, Lee JS,
Han JM, Lee NH, et al. Antifatigue
Effects of Panax ginseng C.A. Meyer:
A randomised, double­blind, placebo­
controlled Trial. PLoS ONE 2013;8.
101. Kim J­E, Seo B­K, Choi J­B, Kim H­J,
Kim T­H, Lee M­H, et al. Acupunc­
ture for chronic fatigue syndrome and
idiopathic chronic fatigue: a multicenter,
nonblinded, randomized controlled trial.
Trials 2015;16:314.
102. Li D, Li Z, Dai Z. Selective serotonin
reuptake inhibitor combined with
dengzhanshengmai capsule improves
the fatigue symptoms: a 12­week
open­label pilot study. Int J Clin Exp
Med 2015;8:11811­7.
103. Ng SM, Yiu YM. Acupuncture for
chronic fatigue syndrome: a randomized,
sham­controlled trial with single­blinded
design. Altern Ther Health Med 2013;
19:21­6.
104. Jason LA, Roesner N, Porter N,
Parenti B, Mortensen J, Till L. Provision
of social support to individuals with
chronic fatigue syndrome. J Clin Psychol
2010;66:249­58.
105. Huibers MJH, Beurskens AJHM,
Van Schayck CP, Bazelmans E,
Metsemakers JFM, Knottnerus JA, et al.
Efficacy of cognitive­behavioural therapy
by general practitioners for unexplained
fatigue among employees: Randomised
controlled trial. Br J Psychiatry 2004;
184:240­6.
106. Huibers MJH, Bultmann U, Kasl SV,
Kant I, van Amelsvoort LGPM, van
Schayck CP, et al. Predicting the two­
year course of unexplained fatigue and
the onset of long­term sickness absence
in fatigued employees: results from the
Maastricht Cohort Study. J Occup
Environ Med 2004;46:1041­7.
107. Collin SM, Crawley E, May MT,
Sterne JAC, Hollingworth W, Database
UCMNO. The impact of CFS/ME on
employment and productivity in the
UK: a cross­sectional study based on
the CFS/ME national outcomes database.
BMC Health Serv Res 2011;11:217.
108. Tritt K, Nickel M, Mitterlehner F,
Nickel C, Forthuber P, Leiberich P, et al.
Chronic fatigue and indicators of long­
term employment disability in psychoso­
matic inpatients. Wien Klin Wochenschr
2004;116:182­9.
109. Roche R TR. Coping and occupational
participation in chronic fatigue syn­
drome. OTJR (Thorofare N J) 2005;25.
110. Houlton A, Christie MM, Smith B,
Gardiner E. Long­term follow­up of
multi­disciplinary outpatient treatment
for chronic fatigue syndrome/myalgic
encephalopathy. Fatigue 2015;3:47­58.
111. Meeus M, Nijs J, Van Mol E, Truijen S,
De Meirleir K. Role of psychological
aspects in both chronic pain and in daily
functioning in chronic fatigue syndrome:
a prospective longitudinal study. Clin
Rheumatol 2012;31:921­9.
112. Flo E, Chalder T. Prevalence and pre­
dictors of recovery from chronic fatigue
syndrome in a routine clinical practice.
Behav Res The 2014;63:1­8.
113. Crawley E, Collin SM, White PD,
Rimes K, Sterne JAC, May MT, et
al. Treatment outcome in adults with
chronic fatigue syndrome: a prospective
study in England based on the CFS/
ME National Outcomes Database.
QJM 2013;106:555­65.
114. Huibers MJH, Bleijenberg G, van
Amelsvoort LGPM, Beurskens AJHM,
van Schayck CP, Bazelmans E, et al.
Predictors of outcome in fatigued
employees on sick leave: results from
a randomised trial. J Psychosom Res
2004;57:443­9.
115. Huibers MJH, Leone SS, Kant IJ,
Knottnerus JA. Chronic fatigue syn­
drome­like caseness as a predictor of
work status in fatigued employees on
sick leave: four year follow up study.
Occup Environ Med 2006;63:570­2.
116. Leone SS, Huibers MJH, Kant I, Van
Schayck CP, Bleijenberg G, Knottnerus
JA. Long­term predictors of outcome
in fatigued employees on sick leave: A
4­year follow­up study. Psychol Med
2006;36:1293­1300.
117. Nyland M, Naess H, Birkeland JS,
Nyland H. Longitudinal follow­up of
employment status in patients with
kapitel 9 
ordförklaringar
75
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
chronic fatigue syndrome after mono­
nucleosis. BMJ open 2014;4:e005798.
118. Jason LA, Porter N, Hunnell J,
Rademaker A, Richman JA. CFS
prevalence and risk factors over time.
J Health Psychol 2011;16:445­56.
119. Andersen MM, Permin H, Albrecht F.
Illness and disability in Danish Chronic
Fatigue Syndrome patients at diagnosis
and 5­year follow­up. J Psychosom Res
2004;56:217­29.
120. Brown MM, Bell DS, Jason LA,
Christos C, Bell DE. Understanding
long‐term outcomes of chronic fatigue
syndrome. J Clin Psychol 2012;68:
1028­35.
121. McDermott C, Richards SCM,
Ankers S, Selby M, Harmer J, Moran CJ.
An evaluation of a chronic fatigue life­
style management programme focusing
on the outcome of return to work or
training. Br J Occup Ther 2004;67:
269­73.
122. Cairns R, Hotopf M. A systematic
review describing the prognosis of
chronic fatigue syndrome. Occup
Med (Lond) 2005;55:20­31.
123. Bombardier CH, Buchwald D.
Outcome and prognosis of patients
with chronic fatigue vs chronic fatigue
syndrome. Arch Intern Med 1995;
155:2105­10.
124. Tiersky LA DJ, Hill N, Dhar SK,
Johnson SK, Lange G, Rappolt G,
Natelson BH. Longitudinal assessment
of neuropsychological functioning, psy­
chiatric status, functional disability and
employment status in chronic fatigue
syndrome. Appl Neuropsychol 2001;8:
41­50.
125. Arroll MA, Senior V. Individuals’
experience of chronic fatigue syndrome/
myalgic encephalomyelitis: an interpreta­
tive phenomenological analysis. Psychol
Health 2008;23:443­58.
126. Brooks J, King N, Wearden A. Couples’
experiences of interacting with outside
others in chronic fatigue syndrome: a
qualitative study. Chronic Illn 2014;
10:5­17.
127. Broughton J, Harris S, Beasant L,
Crawley E, Collin SM. Adult patients’
experiences of NHS specialist services
for chronic fatigue syndrome (CFS/ME):
a qualitative study in England. BMC
Health Serv Res 2017;17:384.
128. de Carvalho Leite JC, de L Drachler M,
Killett A, Kale S, Nacul L, McArthur M,
et al. Social support needs for equity in
health and social care: a thematic analysis
of experiences of people with chronic
fatigue syndrome/myalgic encephalomy­
elitis. Int J Equity Health 2011;10:46.
129. Edwards CR, Thompson AR, Blair A.
An ‘overwhelming illness’: women’s expe­
riences of learning to live with chronic
fatigue syndrome/myalgic encephalomy­
elitis. J Health Psychol 2007;12:203­14.
130. Gilje AM, Soderlund A, Malterud K.
Obstructions for quality care experienced
by patients with chronic fatigue syn­
drome (CFS)­­a case study. Patient Educ
Couns 2008;73:36­41.
131. Hannon K, Peters S, Fisher L, Riste L,
Wearden A, Lovell K, et al. Develop­
ing resources to support the diagnosis
and management of Chronic Fatigue
Syndrome/Myalgic Encephalitis (CFS/
ME) in primary care: a qualitative study.
BMC Fam Pract 2012;13:93.
132. Larun L, Malterud K. Finding the right
balance of physical activity: a focus
group study about experiences among
patients with chronic fatigue syndrome.
Patient Educ Couns 2011;83:222­6.
133. McDermott C, Lynch J, Leydon GM.
Patients’ hopes and expectations of a
specialist chronic fatigue syndrome/ME
service: a qualitative study. Fam Pract
2011;28:572­8.
134. Ryckeghem H, Delesie L, Tobback
E, Lievens S, Vogelaers D, Mariman
A. Exploring the potential role of the
advanced nurse practitioner within a care
path for patients with chronic fatigue
syndrome. J Adv Nurs 2017;73:1610­9.
135. Stormorken E, Jason LA, Kirkevold M.
Factors impacting the illness trajectory
of post­infectious fatigue syndrome: a
qualitative study of adults’ experiences.
BMC Public Health 2017;17:952.
136. Picariello F, Ali S, Foubister C,
Chalder T. ‘It feels sometimes like my
house has burnt down, but I can see
the sky’: A qualitative study exploring
76
myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (me/cfs)
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
patients’ views of cognitive behavioural
therapy for chronic fatigue syndrome.
Br J Health Psychol 2017;22:383­413.
137. Pemberton S, Cox DL. Experiences of
daily activity in chronic fatigue syn­
drome/myalgic encephalomyelitis (CFS/
ME) and their implications for reha­
bilitation programmes. Disabil Rehabil
2014;36:1790­7.
138. Son H­M, Park EY, Kim DH, Kim E,
Shin M­S, Kim T­H. Experiences with,
perceptions of and attitudes towards
traditional Korean medicine (TKM) in
patients with chronic fatigue: a quali­
tative, one­on­one, in­depth interview
study. BMJ Open 2015;5:e006178.
139. Cornes O. Chronic fatigue syndrome:
a patient’s perspective. Br J Gen Pract
2013;63:648.
140. Childs N, Robinson L, Chowdhury
S, Ogden C, Newton JL. Consulting
patients in setting priorities in Myalgic
Encephalomyelitis (M.E.) research:
findings from a national on­line survey.
Res Involv Engagem 2015;1:11.
141. Guise J, McVittie C, McKinlay A. A
discourse analytic study of ME/CFS
(Chronic Fatigue Syndrome) sufferers’
experiences of interactions with doctors.
J Health Psychol 2010;15:426­35.
142. Hansen AH, Lian OS. Experiences of
general practitioner continuity among
women with chronic fatigue syndrome/
myalgic encephalomyelitis: a cross­
sectional study. BMC Health Serv Res
2016;16:650.
143. Hansen AH, Lian OS. How do women
with chronic fatigue syndrome/myal­
gic encephalomyelitis rate quality and
coordination of healthcare services?
A cross­sectional study. BMJ Open
2016;6:e010277.
144. Lian OS, Hansen AH. Factors facil­
itating patient satisfaction among
women with medically unexplained
long­term fatigue: A relational perspec­
tive. Health (London, England : 1997)
2016;20:308­26.
145. Lian OS, Robson C. “It’s incredible how
much I’ve had to fight.” Negotiating
medical uncertainty in clinical encoun­
ters. Int J Qual Stud Health Well­being
2017;12:1392219.
146. Van Hoof E. The doctor­patient relation­
ship in chronic fatigue syndrome: survey
of patient perspectives. Qual Prim Care
2009;17:263­70.
147. Malterud K. Systematic text condensa­
tion: a strategy for qualitative analysis.
Scand J Public Health 2012;40:795­805.
148. Zachrisson O, Regland B, Jahreskog
M, Jonsson M, Kron M, Gottfries CG.
Treatment with staphylococcus toxoid
in fibromyalgia/chronic fatigue syn­
drome­­a randomised controlled trial.
Eur J Pain 2002;6:455­66.
149. Kaslow JE, Rucker L, Onishi R. Liver
extract­folic acid­cyanocobalamin vs pla­
cebo for chronic fatigue syndrome. Arch
Intern Med 1989;149:2501­3.
150. Regland B, Forsmark S, Halaouate
L, Matousek M, Peilot B, Zachrisson
O, et al. Response to vitamin B12
and folic acid in myalgic encephalo­
myelitis and fibromyalgia. PloS One
2015;10:e0124648.
151. Ljungar I, Hagman S, Wernegren H.
Slutrapport av ME/CFS­projektet
(Myalgisk Encefalomyelit/Chronic
Fatigue Syndrom) Stockholm: Rehabi­
literingsmedicinska Universitetskliniken
Stockholm. 2013.
152. Drachler Mde L, Leite JC, Hooper L,
Hong CS, Pheby D, Nacul L, et al. The
expressed needs of people with chronic
fatigue syndrome/myalgic encephalomy­
elitis: a systematic review. BMC Public
Health 2009;9:458.
153. Larsson J, Lilliebjörk A. Chronic Fatigue
Syndrome – the patients experiences of
their health condition and multidisci­
plinary treatment. Karolinska Institutet.
Avdelningen för neurobiologi, vårdveten­
skap och samhälle. Stockholm; 2012.
154. Bayliss K, Goodall M, Chisholm A,
Fordham B, Chew­Graham C, Riste L,
et al. Overcoming the barriers to the
diagnosis and management of chronic
fatigue syndrome/ME in primary care:
a meta synthesis of qualitative studies.
BMC Fam Pract 2014;15:44.
155. Asbring P, Narvanen AL. Ideal ver­
sus reality: physicians perspectives on
patients with chronic fatigue syndrome
(CFS) and fibromyalgia. Soc Sci Med
2003;57:711­20.
kapitel 9 
ordförklaringar
77
 SUU, Alm.del - 2020-21 - Bilag 236: Rapporten "Myalgisk encefalomyelit och kroniskt trötthetssyndrom (ME/CFS)"
2326090_0078.png
SBU – Statens beredning för
medicinsk och social utvärdering
webbplats: www.sbu.se • twitter: @SBU_se • telefon: 08­412 32 00
rapportnummer 295 • publicerad 2018 • isbn 978-91-88437-37-2